暴麗潔 趙子龍 張計(jì) 楊慧 武建飛 周茂榮

1 內(nèi)蒙古醫(yī)科大學(xué)包頭臨床醫(yī)學(xué)院，包頭 014040；2 包頭市中心醫(yī)院核醫(yī)學(xué)科，包頭 014040

卵巢甲狀腺腫（struma ovarii，SO）起源于卵巢的生殖細(xì)胞，是指腫瘤全部由甲狀腺組織構(gòu)成或腫瘤中甲狀腺組織占50%以上[1]。目前對該病的認(rèn)識(shí)較局限，而且該病的臨床表現(xiàn)缺乏特異性，易被誤診為卵巢癌，確診需術(shù)后組織病理學(xué)檢查。筆者報(bào)道了1 例SO 伴腹膜轉(zhuǎn)移患者的18F-FDG PET/CT 顯像結(jié)果，結(jié)合其臨床資料及影像學(xué)檢查，并復(fù)習(xí)相關(guān)文獻(xiàn)，分析其誤診原因，從而提高影像醫(yī)師對該病診斷的準(zhǔn)確率。

1 患者資料

患者女性，52 歲，自述5 個(gè)月前無明顯誘因感覺腹脹，因腹脹加重于2022 年4 月6 日來我院就診。患者自發(fā)病以來，無發(fā)熱、寒戰(zhàn)，無心慌、乏力，無下肢腫脹，無明顯消瘦?；颊呔裆锌?，飲食、睡眠佳，大小便正常。既往因子宮肌瘤、子宮腺肌癥行子宮全切術(shù)，無高血壓、冠心病及糖尿病等病史。婦科檢查示：盆腔右側(cè)可觸及囊性腫物，活動(dòng)度差。實(shí)驗(yàn)室檢查結(jié)果示：血常規(guī)及肝功能未見明顯異常，CA125 水平為 79.2（0～23.0）U/ml、甲狀腺球蛋白（Tg）水平<0.9 （0～4.0）IU/ml、FT3水平為3.5（2.3～4.2）pg/ml、FT4水平為0.89（0.89～1.76）ng/dl、TSH水平為 1.33（0.55～4.78）μIU/ml、CA199 水平為13.2（0～36.0）U/ml、癌胚抗原（carcinoembryonic antigen，CEA）水平為0.6（0～4.5）ng/ml、甲胎蛋白（AFP）水平為2.8（0～7.0）ng/ml。超聲檢查結(jié)果示：右側(cè)附件區(qū)可見囊性包塊，其內(nèi)可見中等回聲；左側(cè)附件區(qū)、盆腔可見多處不均質(zhì)回聲包塊，血流信號豐富。MRI檢查結(jié)果示：T2WI 示雙側(cè)附件可見類圓形高信號，其內(nèi)可見不規(guī)則低信號，病灶邊界清晰（圖1A），DWI 示右側(cè)附件腫塊邊緣稍高信號及盆腔多發(fā)高信號結(jié)節(jié)影（圖1B）。結(jié)腸脾曲T2WI 可見不規(guī)則等長信號，病灶與周圍腸管分界欠清。PET/CT 檢查示：子宮全切術(shù)后，右側(cè)附件區(qū)可見囊實(shí)性密度影，實(shí)性部分18F-FDG 攝取略增高，SUVmax=3.4（圖2A），延遲顯像18FFDG 攝取較前期增高，SUVmax=5.4（圖2B）；左側(cè)附件區(qū)可見不規(guī)則稍高密度腫塊影，18F-FDG 攝取略增高，SUVmax=3.1（圖2A），延遲顯像18F-FDG 攝取較前期增高，SUVmax=3.9（圖2B）；左側(cè)中腹部可見不規(guī)則軟組織密度影，18F-FDG 攝取稍增高，SUVmax=4.0，延遲顯像18F-FDG 攝取較前期變化不明顯（圖2C）；盆腹腔內(nèi)腸間隙可見多發(fā)大小不等稍高密度結(jié)節(jié)影,18F-FDG 攝取略增高，SUVmax=3.5（圖2D），延遲顯像18F-FDG 攝取較前期增高，SUVmax=4.8（圖2E）。PET/CT 顯像診斷結(jié)果為右側(cè)附件區(qū)卵巢癌，左側(cè)附件區(qū)考慮惡性可能，盆腹腔內(nèi)腸間隙多發(fā)結(jié)節(jié)考慮轉(zhuǎn)移，左側(cè)中腹部考慮轉(zhuǎn)移灶或腸道間質(zhì)瘤。外科醫(yī)師認(rèn)為不能排除腸道間質(zhì)瘤破裂，造成腹腔廣泛播散的可能?；颊哂?022 年4 月14 日行“腹腔鏡下雙側(cè)附件切除術(shù)+大網(wǎng)膜切除術(shù)+經(jīng)腹結(jié)腸部分切除術(shù)+腸吻合術(shù)+腸系膜腫物剝除術(shù)”。術(shù)后組織病理學(xué)檢查結(jié)果：雙側(cè)附件、腹膜、腸系膜、大網(wǎng)膜多發(fā)增生性SO（圖3）。患者術(shù)后恢復(fù)良好，于2022 年4 月23 日出院。

圖1 卵巢甲狀腺腫伴腹膜轉(zhuǎn)移患者（女性，52 歲）腹部MRI 圖 A 為MR T2 加權(quán)成像，示雙側(cè)附件類圓形高信號（箭頭所示）；B 為MR 彌散加權(quán)成像，示腹盆腔多發(fā)高信號結(jié)節(jié)影（箭頭所示）Figure 1 MRI images of abdomen in a patient (female, 52 years old) with struma ovarii with peritoneal metastasis

圖2 卵巢甲狀腺腫伴腹膜轉(zhuǎn)移患者（女性，52 歲）的PET/CT 顯像圖 A 為右側(cè)附件區(qū)（藍(lán)色箭頭所示）、左側(cè)附件區(qū)（紅色箭頭所示）橫斷面PET/CT 融合圖像，顯示附件區(qū)囊實(shí)性團(tuán)塊代謝稍高影；B 為右側(cè)附件區(qū)（藍(lán)色箭頭所示）、左側(cè)附件區(qū)（紅色箭頭所示）橫斷面PET/CT 延遲顯像，顯示附件區(qū)囊實(shí)性團(tuán)塊延遲顯像代謝增高；C 為左側(cè)中腹部（紅色箭頭所示）的冠狀面PET/CT 融合圖像，顯示中腹部不規(guī)則軟組織代謝稍高密度影；D 為盆腔（紅色箭頭所示）的冠狀面PET/CT 融合圖像，顯示盆腔多發(fā)代謝稍高結(jié)節(jié)影；E 為盆腔（紅色箭頭所示）的冠狀面PET/CT 延遲顯像，顯示盆腔多發(fā)結(jié)節(jié)延遲顯像代謝增高Figure 2 PET/CT images of a patient (female, 52 years old) with struma ovarii with peritoneal metastasis

圖3 卵巢甲狀腺腫伴腹膜轉(zhuǎn)移患者（女性，52 歲）組織病理學(xué)檢查圖（蘇木精-伊紅染色，×40）A 為卵巢組織，顯示卵巢組織內(nèi)見正常甲狀腺組織，由內(nèi)襯單層立方或扁平上皮的大小不一的濾泡構(gòu)成，有纖維包膜；B 為腸系膜組織，顯示腸系膜纖維脂肪組織內(nèi)見正常甲狀腺組織，由內(nèi)襯單層立方或扁平上皮的大小不一的濾泡構(gòu)成，有纖維包膜Figure 3 Histopathological examination images of a patient(female, 52 years old) with struma ovarii with peritoneal metastasis (hematoxylin eosin staining, ×40)

2 討論

SO 是一種罕見的卵巢畸胎瘤，約占卵巢腫瘤的0.3%～1%[1]。SO 患者的臨床表現(xiàn)缺少特異性，往往因下腹痛、腹脹及腹部腫塊等非特異性癥狀而就診，或在妊娠、盆腔檢查中偶然發(fā)現(xiàn)[2-5]?；颊叩呐R床表現(xiàn)各不相同，有的患者可出現(xiàn)甲亢的癥狀，切除SO 后癥狀逐漸消退[6]；有的患者還會(huì)出現(xiàn)胸腔積液和腹水，切除SO 后癥狀緩解[7]；有的患者Tg 水平升高，在接受手術(shù)和131I 治療后，Tg 水平逐漸恢復(fù)正常[6]?；颊叩腃A125 水平升高似乎較為多見，最高可達(dá)正常值的數(shù)10 倍[7]。

SO 的影像學(xué)表現(xiàn)多樣，其MRI 表現(xiàn)以囊性或囊實(shí)性為主，腫瘤在T1WI 中表現(xiàn)為高、等、低信號，在T2WI中表現(xiàn)為不均勻高、低信號；CT 表現(xiàn)為囊實(shí)性，有些病灶可見沿壁鈣化灶[4,7-9]。陳鳳英等[10]發(fā)現(xiàn)SO 的實(shí)性成分在T2WI 中呈高信號，T1WI 中呈中等信號，增強(qiáng)掃描實(shí)性部分呈明顯強(qiáng)化；囊性成分隨著黏液的黏性增加，MRI 信號會(huì)降低，特征性表現(xiàn)為“黑珍珠”樣低信號顆粒。由此可見，SO 的MRI 及CT 表現(xiàn)多樣，缺乏特異性，但實(shí)性成分及分隔呈明顯強(qiáng)化類似甲狀腺組織，這一表現(xiàn)可以作為SO 診斷與鑒別診斷的依據(jù)[11]。Savelli 等[12]回顧性分析了21 例SO 患者的超聲影像學(xué)表現(xiàn)，結(jié)果顯示，多數(shù)超聲表現(xiàn)為囊性低回聲，彩色多普勒血流顯像（CDFI）示血流信號從無到豐富不等，特異性表現(xiàn)為“甲狀腺腫珠”，即光滑的圓形實(shí)性球體位于囊腫內(nèi)，“甲狀腺腫珠”可以作為SO 的一個(gè)診斷依據(jù)。與18F-FDG PET/CT 不攝取或低攝取不同的是，131I 閃爍掃描可以顯示SO 呈高攝取，多種影像學(xué)表現(xiàn)可以為該病提供更多的診斷信息[6-7]。

SO 通常以良性腫瘤為主，其確診還需依靠組織病理學(xué)檢查。但是Shaco-Levy 等[13]收集了88 例SO 患者并進(jìn)行了長期隨訪，結(jié)果表明，醫(yī)師不能僅僅根據(jù)組織病理學(xué)檢查結(jié)果的良惡性來預(yù)測SO 的臨床結(jié)果，他們提出無論組織病理學(xué)結(jié)果如何，僅需要滿足以下1 項(xiàng)指標(biāo)即符合生物學(xué)惡性：（1）就診時(shí)已有卵巢外擴(kuò)散；（2）卵巢漿膜上有腫瘤；（3）手術(shù)后SO 復(fù)發(fā)。本例患者就符合這一現(xiàn)象，屬于組織病理學(xué)良性、生物學(xué)惡性的腫瘤，因?yàn)槠洳粌H發(fā)生在雙側(cè)附件、結(jié)腸脾曲，還發(fā)生了腹膜種植。

本例患者因持續(xù)性腹脹而就診，其Tg、TSH、FT3、FT4水平以及其他腫瘤標(biāo)志物水平均在正常范圍內(nèi)，PET/CT顯示甲狀腺的形態(tài)、密度、代謝均無異常。雖然該患者的CA125 水平升高程度較典型卵巢癌略低，但PET/CT 顯示其雙側(cè)附件囊實(shí)性18F-FDG 代謝增高影伴腹盆腔多發(fā)稍高代謝結(jié)節(jié)，診斷結(jié)果為卵巢癌伴腹膜種植。最終該患者的術(shù)后組織病理學(xué)檢查結(jié)果為增生性SO。因此，僅僅依靠影像學(xué)診斷SO 較為困難，SO 組織病理學(xué)良性、生物學(xué)惡性的特點(diǎn)使此病與卵巢惡性腫瘤伴多發(fā)轉(zhuǎn)移難以鑒別。SO的MRI 或CT 表現(xiàn)多為囊實(shí)性，18F-FDG PET/CT 不攝取或攝取較低，這些并不特異的影像學(xué)表現(xiàn)使得此病在術(shù)前診斷較為困難。腫瘤的實(shí)性部分在CT 與MRI 上強(qiáng)化明顯，在PET/CT 低攝取時(shí)或許可以為診斷提供幫助。正常甲狀腺組織葡萄糖代謝較低且均勻，只有惡性甲狀腺組織失去攝碘能力后，才會(huì)出現(xiàn)高代謝的情況[14]，因此，當(dāng)131I 呈現(xiàn)高攝取，而PET/CT 顯示低攝取，在排除其他腫瘤后，要考慮是否為甲狀腺組織。

SO 需要與其他疾病相鑒別。（1）成熟囊性畸胎瘤。其是卵巢腫瘤中最常見的良性腫瘤，腫瘤表面光滑，瘤體內(nèi)可發(fā)現(xiàn)毛發(fā)、牙齒、骨骼等。CT 表現(xiàn)為腫瘤邊界清晰、呈高低混雜密度影；MRI 表現(xiàn)為腫瘤呈混雜信號，脂肪的T1WI、T2WI 均為高信號，壓脂序列上脂肪信號明顯降低，牙齒和骨骼的T1WI、T2WI 均為低信號；PET/CT通常無18F-FDG攝取。（2）卵巢囊腺癌。其主要來自卵巢的上皮成分，其中黏液性囊腺癌常為多房表現(xiàn)，早期臨床表現(xiàn)不明顯，常見的表現(xiàn)有腹水、腹痛、腹部包塊，患者就診時(shí)常常已為晚期。CT 表現(xiàn)多為囊實(shí)性，體積較大，分隔薄厚不均；MRI 實(shí)性成分在T1WI 中呈等信號，T2WI 呈中高信號，囊性部分在漿液性囊腺癌T1WI 中呈低信號，T2WI 呈高信號，在黏液性囊腺癌T1WI、T2WI 中均呈高信號；PET/CT呈18F-FDG 高攝取。PET/CT 聯(lián)合解剖顯像與功能顯像，能夠早期、準(zhǔn)確地診斷腫瘤，結(jié)合CA125 水平升高，可以大大提高卵巢癌的診斷率[15]。（3）腸道間質(zhì)瘤。其是最常見的間葉來源腫瘤。CT 表現(xiàn)為腫瘤類圓形，多呈腔外生長，腫瘤內(nèi)可有鈣化灶形成，增強(qiáng)掃描動(dòng)脈期呈均勻強(qiáng)化，門脈期呈延遲強(qiáng)化。PET/CT 大多呈18F-FDG 高攝取。

綜上所述，SO 在臨床較為罕見，診斷較為困難，我們應(yīng)該盡可能完善相關(guān)臨床資料及影像學(xué)檢查。即使有類似惡性病變的間接征象，如PET/CT 延遲顯像附件區(qū)、腹膜多發(fā)結(jié)節(jié)代謝較早期掃描稍增強(qiáng)，也不可輕易地診斷為惡性病變，要將每一處不符合典型病變的疑點(diǎn)進(jìn)行逐一排查，得到較為客觀的結(jié)論，從而為臨床提供早期診斷的依據(jù)。

利益沖突所有作者聲明無利益沖突

作者貢獻(xiàn)聲明暴麗潔負(fù)責(zé)文獻(xiàn)的檢索與分析、論文的撰寫；趙子龍負(fù)責(zé)研究命題的提出、論文的修訂；張計(jì)負(fù)責(zé)文獻(xiàn)的檢索與分析；楊慧、武建飛負(fù)責(zé)圖像的分析；周茂榮負(fù)責(zé)研究命題的設(shè)計(jì)、論文的審閱