羅伊麗 劉炎 劉璐 張曉麗 干冬梅 楊篷 盛春君 張曼娜 卜樂(lè) 李鴻 曲伸

·病例報(bào)告·

梨狀窩瘺致頸部膿腫誤診為甲狀腺炎一例

羅伊麗 劉炎 劉璐 張曉麗 干冬梅 楊篷 盛春君 張曼娜 卜樂(lè) 李鴻 曲伸

LiHong,Email:lihong_endo@#edu.cn

梨狀窩瘺是一種罕見(jiàn)的鰓源性畸形，合并感染時(shí)才出現(xiàn)癥狀，多見(jiàn)于兒童，臨床上極易誤診。同濟(jì)大學(xué)附屬第十人民醫(yī)院內(nèi)分泌科近期收治一例成人梨狀窩瘺致頸部膿腫，現(xiàn)報(bào)告如下。

1 病例介紹

患者女性，21歲，因“發(fā)現(xiàn)左側(cè)頸部腫塊伴發(fā)熱半月”入院。患者半月前因工作勞累、受涼后出現(xiàn)畏寒發(fā)熱，左側(cè)頸部腫大疼痛，伴咽痛、吞咽痛及頸后放射痛，體溫38～39℃。外院甲狀腺超聲顯示“甲狀腺左葉上極背側(cè)見(jiàn)一中低回聲光區(qū)，邊界尚清，無(wú)明顯包膜”，診斷為“甲狀腺炎”，予潑尼松(20 mg/d)口服2 d后好轉(zhuǎn)，自行停藥后復(fù)發(fā)，再予口服潑尼松(20 mg/d)4～5 d，體溫反復(fù)升高。近日頸部疼痛持續(xù)不緩解，遂來(lái)同濟(jì)大學(xué)附屬第十人民醫(yī)院內(nèi)分泌科就診。否認(rèn)慢性病史，否認(rèn)肝炎、結(jié)核等傳染病史。否認(rèn)疫區(qū)疫水接觸史，無(wú)煙酒嗜好。查體：體溫38.5℃，脈搏90次/min，呼吸22次/min，血壓104/69 mmHg(1 mmHg=0.133 kPa)。神清，精神欠佳。全身淺表淋巴結(jié)未及明顯腫大。雙眼球無(wú)震顫，雙手震顫陰性。左側(cè)頸部甲狀腺左側(cè)可觸及直徑約3.0 cm腫物，軟，觸痛明顯，未及血管雜音，頸靜脈無(wú)怒張，頸動(dòng)脈搏動(dòng)正常。心、肺、腹、四肢查體正常。

化驗(yàn)檢查：紅細(xì)胞沉降率:51 mm/h；白細(xì)胞:16.71×109/L，中性粒細(xì)胞%:82.4%；C反應(yīng)蛋白:115 mg/L； 血清游離T3：7.99 pmol/L，血清游離T4：37.74 pmol/L，血清總T3：1.75 nmol/L，血清總T4：132.1 nmol/L，促甲狀腺激素：0.006m U/L；甲狀腺球蛋白抗體、甲狀腺過(guò)氧化物酶抗體、促甲狀腺激素受體抗體均正常；肝腎功能、肝炎標(biāo)志物、梅毒、HIV抗體均無(wú)異常。喉鏡：聲門裂左側(cè)咽喉壁有淡紅色突起，約綠豆粒大小；甲狀腺超聲及造影顯示“甲狀腺左葉上方、后方及左側(cè)軟組織內(nèi)混合低回聲區(qū)”，考慮梨狀窩瘺致炎性病變。頸部MRI：甲狀腺左葉背側(cè)膿腫，甲狀腺受壓至頸部右前方。

診療經(jīng)過(guò)：先后予頭孢呋辛、復(fù)達(dá)欣、可樂(lè)必妥、甲硝唑等抗炎，體溫?zé)o明顯改善，入院第5天白細(xì)胞升至60.96×109/L，N%:98.5%、C反應(yīng)蛋白176.30 mg/L，出現(xiàn)血壓下降、脈搏細(xì)數(shù)等感染性休克征象，遂行左側(cè)頸部腫塊穿刺抽吸術(shù)，吸取惡臭味淡黃色稀薄膿液約12 ml，細(xì)菌培養(yǎng)示“咽峽炎鏈球菌、G-桿菌(厭氧菌)、G+球菌(G+鏈球菌)”，置引流管3 d后無(wú)引流液遂拔除。拔管1 d后體溫再次達(dá)40℃，換用泰能，無(wú)效。入院第15天行頸部膿腫切除術(shù)。術(shù)中見(jiàn)受壓的甲狀腺腺體外周組織有炎性反應(yīng)表現(xiàn)，分離甲狀腺后暴露甲狀腺左葉背側(cè)乳白色奶酪樣膿腫，雙氧水充分沖洗膿腔，置雙瓣皮片引流，縫合切口。3 d后拔管，體溫持續(xù)正常，復(fù)查血常規(guī)、C反應(yīng)蛋白正常，治愈出院。

2 討論

梨狀窩瘺是一種先天異常，可表現(xiàn)為單純竇道形成、頸部蜂窩組織炎性改變、頸部膿腫，也可累及同側(cè)甲狀腺，好發(fā)于左側(cè)頸部, 約占83%～93%，但這種情況成人不多見(jiàn)[1]。當(dāng)出現(xiàn)反復(fù)發(fā)作的頸部膿腫，尤其在左頸前三角，伴明顯觸痛，要警惕梨狀窩瘺[2]。本例患者存在發(fā)熱，左側(cè)頸部腫大、疼痛，被誤診為甲狀腺炎，激素治療后又致膿腫擴(kuò)大。

梨狀窩瘺合并感染很少累及甲狀腺，罕見(jiàn)有瘺口開(kāi)口于甲狀腺內(nèi)導(dǎo)致甲狀腺膿腫，僅在有基礎(chǔ)疾病：如甲狀腺結(jié)節(jié)或腫瘤、合并免疫缺陷等可能累及甲狀腺[3]。本例患者多次甲狀腺超聲顯示“包膜完整”，術(shù)中見(jiàn)甲狀腺外周膿液包繞，但腺體自身無(wú)炎性改變，故考慮單純頸部膿腫。甲狀腺激素水平輕度升高伴TSH降低，但1個(gè)月后炎性反應(yīng)治愈，體溫正常狀態(tài)下復(fù)查，甲狀腺功能完全正常，考慮為炎性反應(yīng)刺激所致甲狀腺功能的一過(guò)性改變，并非原發(fā)性甲狀腺炎。

梨狀窩瘺合并感染應(yīng)注意與甲狀腺炎鑒別。若血象持續(xù)升高，應(yīng)高度警惕感染，不能急于使用激素以防掩蓋病情。超聲對(duì)鑒別診斷至關(guān)重要，可明確甲狀腺形態(tài)，頸部膿腔部位、大小、數(shù)量及周圍組織受累情況，指導(dǎo)穿刺。此外，食管吞鋇造影能更清晰顯示梨狀窩的存在及瘺管走形，但急性期因局部水腫常不易發(fā)現(xiàn)瘺管，可在炎性反應(yīng)消退 6～8 周后作該檢查[4]。瘺管腔粗細(xì)各異，造影劑不一定能充分充盈，故瘺管不顯影時(shí)也不能排除梨狀窩瘺的存在。若仍高度懷疑，應(yīng)在纖維喉鏡或全麻下直達(dá)喉鏡對(duì)咽部行仔細(xì)檢查。梨狀窩瘺合并感染最常見(jiàn)的細(xì)菌是金黃色葡萄球菌和口咽部厭氧菌[3]。

對(duì)于梨狀窩瘺引起的頸部膿腫，保守的內(nèi)科抗炎支持治療常無(wú)法解決病情反復(fù)，若膿腫面積擴(kuò)大可能導(dǎo)致氣管食管瘺、縱隔膿腫和膿胸；嚴(yán)重者可累及頸靜脈導(dǎo)致血壓、心率不穩(wěn)，最終發(fā)展成感染性休克。因此，主要措施為外科治療，包括切開(kāi)引流、膿腫切除術(shù)、瘺管切除[5]。

本例患者行單純頸部膿腫切除術(shù)，并未切除瘺管，術(shù)后隨訪半年患者良好。若反復(fù)發(fā)作則需要行完整的瘺管切除術(shù)。穩(wěn)定期行食管鋇餐造影若見(jiàn)梨狀窩瘺管，推薦手術(shù)切除或封閉瘺管可避免再發(fā)[5]。若鋇餐檢查未發(fā)現(xiàn)瘺管或瘺管極纖細(xì)，且發(fā)作次數(shù)少，可暫不手術(shù)，隨訪觀察，瘺管可能在炎性反應(yīng)后自然愈合[6]。

[1] Godin MS, Kearns DB, Pransky SM,et al. Fourth branchial pouch sinus: principles of diagnosis and management[J]. Laryngoscope,1990,100(2 Pt 1):174-178.

[2] 殷德濤，董明敏，朱麗雅. 梨狀窩瘺的診斷與治療[J]. 中國(guó)民康醫(yī)學(xué)雜志, 2003, 15(3): 164-165. DOI：10.3969/j.issn.1672-0369.2003.03.019

[3] Paes JE, Burman KD, Cohen J,et al. Acute bacterial suppurative thyroiditis: a clinical review and expert opinion[J].Thyroid,2010,20(3):247-255. DOI: 10.1089/thy.2008.0146.

[4] Liberman M, Kay S, Emil S,et al. Ten years of experience with third and fourth branchial remnants[J].J Pediatr Surg,2002,37(5):685-690.

[5] Nicoucar K, Giger R, Pope HG Jr,et al. Management of congenital fourth branchial arch anomalies: a review and analysis of published cases[J].J Pediatr Surg,2009,44(7):1432-1439. DOI: 10.1016/j.jpedsurg.2008.12.001.

[6] Kubota M, Suita S, Kamimura T,et al. Surgical strategy for the treatment of pyriform sinus fistula[J].J Pediatr Surg,1997,32(1):34-37.

10.3760/cma.j.issn.1673-4157.2016.04.18

200072 上海，同濟(jì)大學(xué)附屬第十人民醫(yī)院內(nèi)分泌科

李鴻， Email: lihong_endo@#edu.cn

AcaseofneckabscesscausedbypyriformsinusfistulamisdiagnosedasthyroiditisLuoYili,LiuYan,LiuLu,ZhangXiaoli,GanDongmei,YangPeng,ShengChunjun,ZhangManna,BuLe,LiHong,QuShen.DepartmentofEndocrinology,ShanghaiTenthPeople′sHospital,TongjiUniversitySchoolofMedicine,Shanghai200072,China

2015-09-05)