高天 趙鑫源 石磊 郭征 王臻 栗向東 王鳳偉 李小康 吳智鋼 裴延軍

兒童脊柱良性腫瘤手術治療 22 例隨訪報告

高天 趙鑫源 石磊 郭征 王臻 栗向東 王鳳偉 李小康 吳智鋼 裴延軍

目的 基于成人脊柱良性腫瘤手術治療經(jīng)驗，探索兒童脊柱良性腫瘤的手術治療方法及其療效。方法 回顧性分析我院 2009 年 5 月至 2015 年 5 月收治的接受手術治療的兒童脊柱良性腫瘤患者22 例，男 13 例，女 9 例；年齡 2～14 歲，平均 ( 9.2±3.7 ) 歲。頸椎 5 例，胸椎 6 例，腰椎 9 例，胸腰椎多發(fā) 2 例。其中前路 ( 3 例 ) 采取頸椎椎體次全切，植骨融合內(nèi)固定術，后路 ( 19 例 ) 采取刮除植骨內(nèi)固定手術，對于椎體腫瘤注意盡量保留病椎上下終板，保留骨骺。結果 本組病例無失訪，隨訪 1～5 年，平均( 3.1±1.2 ) 年；除 1 例出現(xiàn)復發(fā)，其余患者術后局部疼痛癥狀在術后 2 周內(nèi)明顯好轉，VAS 疼痛評分由術前的 ( 5.8±1.2 ) 分下降至術后 2 周時的 ( 1.7±0.8 ) 分 ( P＜0.05 )；患者術后神經(jīng)功能均有不同程度改善，其中神經(jīng)功能 Frankel 分級 2 例由 C 級恢復至 E 級，10 例由 D 級恢復至 E 級，其余患兒無神經(jīng)功能障礙。其中并發(fā)扁平椎改變患兒 8 例，病變椎體高度由術前 ( 0.5±0.1 ) cm 到術后 1 年增加到 ( 1.2±0.3 ) cm ( P＜0.05 )。結論在兒童脊柱良性腫瘤切刮除手術治療中，如果能對脊柱椎體骨骺進行一定的保留，同時僅行有限節(jié)段的脊柱融合治療，內(nèi)固定的早期取出，都有利于減少手術對兒童脊柱生長發(fā)育的影響。

兒童；脊柱；骨腫瘤；刮除術；假體植入；外科手術

脊柱腫瘤在兒童中較為少見，有報道其發(fā)病率約百萬分之一[1]，臨床也少有大宗病例報道。因此對于兒童脊柱腫留治療的臨床經(jīng)驗還比較缺乏，對其診斷、治療及預后仍是困擾臨床醫(yī)生的重大難題。特別是對于兒童脊柱腫瘤的治療目前仍沒有統(tǒng)一的方案，仍然存在爭議。基于此，現(xiàn)將我科 2009年 5 月至 2015 年 5 月收治的 43 例兒童脊柱腫瘤患兒中，行手術治療的 22 例 14 歲以下的脊柱良性腫瘤患兒的手術治療經(jīng)驗及隨訪結果報告如下。

資料與方法

一、納入與排除標準

納入標準：( 1 ) 2009 年 5 月至 2015 年 5 月患者；( 2 ) 年齡≤14 歲的脊柱患兒；( 3 ) 行手術治療者；( 4 ) 病理診斷為良性腫瘤者。

排除標準：( 1 ) 惡性腫瘤者；( 2 ) 椎管內(nèi)腫瘤者；( 3 ) 未行手術治療者。

二、一般資料

本組共納入 22 例，男 13 例，女 9 例。年齡2～14 歲，平均 ( 9.2±3.7 ) 歲，其中頸椎 5 例，胸椎 6 例，腰椎 9 例，胸腰椎多發(fā) 2 例。病理分型包括：嗜酸性肉芽腫 7 例 ( 31.8% )，骨纖維結構不良 5 例 ( 椎體 3 例，附件 2 例 ) ( 22.8% )，骨樣骨瘤4 例 ( 椎體 3 例，附件 1 例 ) ( 18.2% )，骨母細胞瘤3 例 ( 13.6% ) ( 附件 3 例 )，動脈瘤樣骨囊腫 3 例 ( 附件 3 例 ) ( 13.6% )。臨床癥狀主要表現(xiàn)為疼痛 17 例( 77.3% )，其次為神經(jīng)障礙癥狀 12 例 ( 54.5% )，7 例 ( 31.8% ) 患兒并發(fā)椎體的溶骨性缺損，椎體壓縮，成“扁平椎”，甚至消失呈線形表現(xiàn)，臨近椎間隙無明顯改變。1 例 ( 4.5% ) 患兒存在脊柱畸形，1 例 ( 4.5% ) 有軟組織包塊。

三、治療方法

所有患者均采用全身麻醉下進行手術，5 例頸椎腫瘤患兒 3 例采用前路椎體腫瘤切除活檢植骨內(nèi)固定術，2 例采用后路腫瘤切除活檢植骨融合內(nèi)固定術。對于胸腰椎腫瘤患兒均采用后路腫瘤切除活檢植骨內(nèi)固定術。對于椎體腫瘤患兒，前路手術保留病椎上下終板，保留椎體骨骺，而后行前路鋼板固定；對于后路手術，取病變破壞椎體嚴重側椎弓根進入椎體行刮除，注意保護病變椎體上下終板的骨骺，而后蒸餾水浸泡，反復沖洗。行椎體內(nèi)充分植骨，而后在相鄰節(jié)段置入椎弓根螺釘行內(nèi)固定。

四、觀測指標

對于有疼痛癥狀的患兒采用 VAS 評分量表于術前及術后 2 周時對患者進行評分，對于有神經(jīng)癥狀的患兒以 Frankel 分級系統(tǒng)于術前及術后進行評分，同時對于有“扁平椎”改變的患兒，分別術前及術后 1.5 年測量病椎前緣高度，觀察病椎高度恢復情況。

五、統(tǒng)計學處理

所有檢測結果均采用 SPSS 15.0 分析，統(tǒng)計數(shù)據(jù)采用組內(nèi)配對 t 檢驗方法，當 P＜0.05 時認為差異有統(tǒng)計學意義。

結 果

本組 22 例，除 1 例失訪外，其余 21 例均隨訪 1～5 年，平均 ( 3.1±1.2 ) 年；除 1 例動脈瘤樣骨囊腫患兒出現(xiàn)復發(fā)，再次手術處理，其余患兒無復發(fā)。術后局部疼痛癥狀在術后 2 周內(nèi)明顯好轉，VAS 疼痛評分由術前的 ( 5.8±1.2 ) 分下降至術后2 周時的 ( 1.7±0.8 ) 分 ( P＜0.05 ) ( 圖1 )；患兒術后神經(jīng)功能均有不同程度改善，其中神經(jīng)功能 Frankel分級 2 例由 C 級恢復至 E 級，10 例由 D 級恢復至E 級，其余患兒無神經(jīng)功能障礙。對于并發(fā)扁平椎改變 7 例，其由于溶骨破壞發(fā)生壓縮的椎體，在術后其高度逐漸恢復 ( 圖2 )，病變椎體高度由術前( 0.5±0.1 ) cm 到術后 1 年增加到 ( 1.2±0.3 ) cm ( P＜0.05 )。

圖1 患兒，女，14 歲 a：C2動脈瘤樣骨囊腫；b：術后 X 線片，C2動脈瘤樣骨囊腫刮除徹底；c：術后 1 年骨質(zhì)部分長入；d：術后 2 年骨質(zhì)長入情況良好；e：術后 4 年骨質(zhì)完全長入，頸椎曲度變直Fig.1 Female patient, 14 years old a: Aneurysmal bone cyst in C2; b: Aneurysmal bone cyst was completely removed after the operation; c: Part of the bone tissue was regained 1 year after the operation; d: The better bone tissue was regained 2 years after the operation; e: Bone tissue was completely regained 4 years after the operation, the curvature of the cervical spine was straightened

圖2 患兒，男，10 歲 a：T4椎體嗜酸性肉芽腫；b：行后路腫瘤刮除植骨內(nèi)固定術后；c：術后6 個月椎體高度已有恢復；d：術后 1 年復查 X 線片，椎體高度顯著恢復Fig.2 Male patient, 10 years old a: Eosinophilic granuloma in T4; b: Curettage of the bone tumor and implanting the f xation; c: Vertebral height regained after 6 months of the operation; d: Vertebral height was significantly regained after 1 year of the operation

討 論

脊柱腫瘤在兒童中發(fā)病率較低[2]，其種類繁多，解剖復雜，病理類型多樣，因此，臨床診斷和治療有一定難度。目前國內(nèi)在這方面的病例匯總分析報道相對較少，兒童脊柱腫瘤的診療主要還是參考成人的標準[3-5]。對于兒童良性脊柱腫瘤，文獻報道主要好發(fā)于胸腰椎[6-8]，最常見的病理類型是嗜酸性肉芽腫 ( 12%～25% )，骨樣骨瘤 / 骨母細胞瘤 ( 10% )，動脈瘤樣骨囊腫 ( 10% )。本組病例嗜酸性肉芽腫 7 例 ( 31.8% )，骨樣骨瘤 / 骨母細胞瘤 7 例( 31.8% )，動脈瘤樣骨囊腫 3 例 ( 13.6% )，均略高于文獻報道，主要是由于本組納入的均為手術治療病例。

兒童脊柱腫瘤缺乏典型的早期臨床特征，通常疼痛是兒童脊柱腫瘤的主要癥狀，發(fā)生率可以高達 46%～83%[9]，主要發(fā)生于頸胸腰背部及四肢，多為休息性疼痛或夜間痛。本組患兒疼痛癥狀約占77.3%，而且均無明確外傷史。因此 Turner 等[10]和King 等[11]指出對于患兒有持續(xù)性頸痛，腰背痛或腰腿痛癥狀，并伴有夜間疼痛加重，局部壓痛，叩擊痛陽性和肌痙攣，經(jīng)對癥治療疼痛無緩解者應給予足夠重視并仔細檢查。除此之外，脊髓損傷出現(xiàn)的神經(jīng)癥狀，以及脊柱畸形及局部包塊，均應積極行進一步的檢查，以排除其是否與脊柱腫瘤相關。本組患兒中出現(xiàn)神經(jīng)損傷癥狀的 12 例 ( 54.4% )，脊柱畸形 1 例( 4.5% )，局部包塊 1 例 ( 4.5% )。

對于輔助檢查而言，X 線、CT、MRI、骨掃描檢查各有優(yōu)缺點。X 線片檢查簡單易行，可以發(fā)現(xiàn)病灶的大致情況，應該作為軀干及四肢疼痛或者神經(jīng)功能障礙者首選篩查檢查[12]。CT 及 MRI 可以更加清楚的顯示脊柱病變的部位、性質(zhì)、范圍以及脊髓是否受壓等情況。骨掃描可以通過骨代謝初步判斷腫瘤的生物學行為，作出初步的良惡性診斷。但無論如何，病理診斷是腫瘤診斷的“金標準”。目前臨床廣泛使用 CT 引導下脊柱病變穿刺活檢，有報道稱其陽性率可高達 89%[13]。但是對于兒童脊柱病變，特別是一些富含血以及成骨性質(zhì)的脊柱腫瘤，CT 引導穿刺活檢很難獲取有效和足夠的標本[14]，同時由于兒童配合能力差，局麻下穿刺活檢的成功率大大下降，即使在全麻下穿刺活檢，由于患兒的椎體腫瘤往往伴有畸形、扁平椎，椎弓破壞塌陷等情況，也會造成穿刺活檢成功率下降。因此筆者建議對于兒童脊柱腫瘤患者，在椎體腫瘤并發(fā)畸形的情況下，最好采用切開活檢的方式來準確獲取足量標本，以便明確診斷，從而進行下一步的治療。

對于病理診斷為良性的脊柱腫瘤，腫瘤刮除植骨是首選的治療方案，由于良性腫瘤的生物學行為一般比較溫和，只要腫瘤刮除徹底，復發(fā)幾率較低。對于動脈瘤樣骨囊腫這類具有一定侵襲性的腫瘤，有學者認為整塊切除腫瘤將大大降低腫瘤的復發(fā)，獲得滿意的遠期療效[15-16]。筆者認為，囊內(nèi)徹底的刮除植骨，對于動脈瘤樣骨囊腫的治療方案是可行的，對于本組病例中，僅有 1 例 ( 4.5% ) 動脈瘤樣骨囊腫患兒復發(fā)，再次行刮除植骨后，未再復發(fā)。對于兒童脊柱腫瘤手術適應證的選擇，筆者認為應該遵循以下幾點原則：( 1 ) 脊柱腫瘤造成持續(xù)性疼痛不適，藥物不能緩解或僅能部分緩解者；( 2 )腫瘤造成脊髓受壓，出現(xiàn)神經(jīng)功能損傷者；( 3 ) 腫瘤導致脊柱失穩(wěn)，發(fā)生脊柱畸形，病理性骨折等。對于本組兒童脊柱病例，疼痛 17 例 ( 77.3% )，神經(jīng)功能癥狀 12 例 ( 54.5% )，脊柱畸形 1 例 ( 4.5% )，并發(fā)“扁平椎”7 例 ( 31.8% )。

但是對于兒童脊柱腫瘤是否行內(nèi)固定治療，是否行脊柱融合缺乏大宗病例的研究，是兒童脊柱腫瘤治療的難點，一直存在著爭議[17]。肖建如[18]認為脊柱穩(wěn)定性的重建是兒童及青少年脊柱腫瘤治療中的難點，由于兒童及青少年仍處于生長發(fā)育時期，腫瘤本身破壞或術后骨質(zhì)結構缺損破壞造成脊柱畸形、脊柱失穩(wěn)的幾率往往高于成人[19-20]，因此腫瘤刮切術后，給予充分的植骨及內(nèi)固定顯得相當重要，植骨材料通常選擇自體骨或人工骨；但是，由于兒童脊柱正處于生長發(fā)育期，對于處于生長期的兒童，過早的對脊柱進行融合，會在不同程度上影響兒童的正常生長發(fā)育，并且也會造成融合節(jié)段鄰近節(jié)段的退變加快。

筆者認為，如果在盡量徹底切刮除兒童脊柱腫瘤的前提下，盡可能地保留椎體的骨骺，將有利于保留椎體生長的功能，椎體可以隨兒童發(fā)育而生長，減少手術對脊柱生長能力的破壞。筆者所在課題組對兒童脊柱骨骺進行了初步的研究，發(fā)現(xiàn)兒童脊柱骨骺主要分布于兩側的椎弓前部，以及椎體中央。有研究也表明[21-23]，在保留軟骨終板的情況下，終板骨骺有一定的生長代償能力，可以恢復椎體的高度，特別是在兒童和青少年時期。基于此理論，本組 7 例“扁平椎”的嗜酸性肉芽腫患兒，采取了保留椎體骨骺的腫瘤刮除后路植骨內(nèi)固定手術，術后 18 個月復查時，椎體高度均有不同程度的恢復，取得令人比較滿意的療效 ( 圖1 )。對于部分患兒已于術后 18～24 個月去除了內(nèi)固定系統(tǒng)，遠期療效還在進一步觀察中。但是這種手術方式僅僅試用于后方附件結構完整的脊柱腫瘤患兒，對于后方附件結構已經(jīng)被腫瘤破壞，須行椎體附件特別是椎板及小關節(jié)突切除的患兒，或者腫瘤在椎管內(nèi)，必須行全椎板切除的患兒并不適用。這類患兒由于后方結構遭到破壞，脊柱穩(wěn)定性差，如果單純行內(nèi)固定而不行植骨融合，脊柱的穩(wěn)定性難以保證，可能會出現(xiàn)內(nèi)固定松動斷裂的可能，同時如果行植骨融合內(nèi)固定手術，可能會影響到脊柱的發(fā)育，而并發(fā)脊柱畸形。結合本組病例，筆者對頸椎附件動脈瘤樣骨囊腫的患者，行后路腫瘤切除，植骨融合內(nèi)固定手術，經(jīng)過長期隨訪，5 年時其頸部活動情況良好，除頸椎輕度反屈外，無明顯畸形 ( 圖1 )?；诖耍P者認為兒童脊柱腫瘤在后方結構被破壞必須被切除時，恢復脊柱穩(wěn)定性應該作為重建的首要目標。在滿足脊柱穩(wěn)定的前提下，固定融合最短節(jié)段。雖然可能將來出現(xiàn)脊柱畸形，但是這些畸形通常不會太嚴重，同時絕大多數(shù)沒有癥狀也無需手術。Zenonos 等[24]在對兒童脊柱動脈瘤樣骨囊腫的研究中也指出，病變的復發(fā)以及內(nèi)固定松動才是手術后最大的并發(fā)癥。而對于植骨融合的治療，輔以適量的功能鍛煉，對于兒童脊柱的影響是在可控范圍內(nèi)的，并不會對兒童的脊柱造成巨大的損傷，同時患兒通常自身也沒有不適感。

由于兒童脊柱腫瘤發(fā)病率較低，特別是兒童脊柱良性腫瘤發(fā)病率更低，因此，對于兒童脊柱腫瘤的診斷要以臨床、影像學、病理三者相結合。手術治療的目的是盡可能完全的切除腫瘤、恢復和重建脊柱的穩(wěn)定性、解除神經(jīng)壓迫。在兒童脊柱良性腫瘤切刮除手術治療中，如果能對脊柱椎體骨骺進行一定的保留，同時僅行有限節(jié)段的脊柱融合治療，內(nèi)固定的早期取出，都有利于減少手術對兒童脊柱生長發(fā)育的影響。

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( 本文編輯：裴艷宏 )

Preliminary investigation on the clinical effects and surgical methods for children’s benign tumors in the spine

GAO Tian, ZHAO Xin-yuan, SHI Lei, GUO Zheng, WANG Zhen, LI Xiang-dong, WANG Feng-wei, LI Xiao-kang, WU Zhi-gang, PEI Yan-jun. Department of Orthopedics, the First Affiliated Hospital, the fourth Military Medical University, Xi’an, Shanxi, 710032, China

SHI Lei, Email: shilei_med@163.com

Objective To investigate the clinical effects and surgical methods of treating children’s benign tumors in the spine based on the experience of operating on adult spinal tumors.MethodsFrom May 2009 to May 2015, 22 patients ( 13 boys and 9 girls, aged from 2 - 14 years and average age 9.2 ± 3.7 years ) who had benign tumors in the spine ( cervical vertebra 5, thoracic vertebra 6, lumbar vertebra 9 and thoracolumbar vertebra 2 ) received surgery. Three patients had corpectomy and the spinal fusion was achieved. Nineteen patients achieved debridement and fusion with internal f xation. All endplates and epiphyses were saved.ResultsAfter follow-up for 1 to 5 years ( 3.1 ± 1.2 years on average ), the local pain were signif cantly improved at 2 weeks after operation except 1 patient, VAS points decreased from 5.8 ± 1.2 to 1.7 ± 0.8 P ＜ 0.05. Neural function also improved and no one had neurological dysfunctions. Frankel level was from C to E ( 2 patients ), D to E ( 10 patients ) and 8 of them had complication of vertebral plana. The height of vertebra had increased from ( 0.5 ± 0.1 ) cm to ( 1.2 ± 0.3 ) cm after surgery P ＜ 0.05.ConclusionsIn the operation for children’s benign tumors in the spine, saving spinal epiphysis, spinal fusion within certain vertebra and internal f xation early all can reduce the negative impact of surgery on the growth of children’s spine.

Child; Spine; Bone neoplasms; Curettage; Prosthesis implantation; Surgical procedures, operative

10.3969/j.issn.2095-252X.2017.02.008

R738.1

710032 西安，第四軍醫(yī)大學第一附屬醫(yī)院骨科 ( 高天、石磊、郭征、王臻、栗向東、王鳳偉、李小康、吳智鋼、裴延軍 )；710032 西安，第四軍醫(yī)大學學員旅 ( 趙鑫源 )

石磊，Email: shilei_med@163.com

2016-11-08 )