郝 婷 米 鑫 倪 琴 朱 丹 張鳳格 劉 巍 李文靜 趙寧寧

(北京市順義區(qū)婦幼保健院 北京兒童醫(yī)院順義婦兒中心婦一科，北京 101300)

附件扭轉(zhuǎn)是卵巢或輸卵管圍繞中軸線扭轉(zhuǎn)，可導(dǎo)致附件血供障礙、水腫，嚴(yán)重者出現(xiàn)組織壞死，故及時(shí)診斷并治療尤為重要。最常見的附件扭轉(zhuǎn)為輸卵管卵巢均扭轉(zhuǎn)(卵巢囊腫蒂扭轉(zhuǎn))，單純的卵巢扭轉(zhuǎn)及單純的輸卵管扭轉(zhuǎn)較少見[1]。附件扭轉(zhuǎn)一旦延誤診斷，可能導(dǎo)致女性生殖及內(nèi)分泌功能受損。既往觀念認(rèn)為，附件扭轉(zhuǎn)后血栓栓塞性事件發(fā)生率增加，以及術(shù)中肉眼判斷卵巢壞死，急診術(shù)中缺乏快速病理等因素，傾向于切除患側(cè)附件[2]。近年來研究表明附件扭轉(zhuǎn)術(shù)后肺栓塞發(fā)生率低，扭轉(zhuǎn)復(fù)位后不增加栓塞性疾病發(fā)生率[3]，國內(nèi)外附件扭轉(zhuǎn)的共識[2,4,5]均建議盡量保留患側(cè)卵巢。目前各中心報(bào)道的卵巢保留率均不高(23.1%～65.5%[6～8])。兒童及青少年附件扭轉(zhuǎn)占附件扭轉(zhuǎn)的15%[9]，多個(gè)醫(yī)學(xué)中心的兒童外科及婦產(chǎn)科對附件扭轉(zhuǎn)進(jìn)行回顧性分析，探討附件扭轉(zhuǎn)的治療方式[10～12]。2018年1月～2022年1月，我們對21例兒童及青少年術(shù)前考慮附件扭轉(zhuǎn)患者行腹腔鏡手術(shù)，其中20例(95.2%)保留卵巢，隨訪至2022年6月，現(xiàn)進(jìn)行回顧性分析，探討腹腔鏡手術(shù)保留卵巢的可行性。

1 臨床資料與方法

1.1 一般資料

本組21例，年齡8～17歲，(11.7±2.6)歲，其中16例<14歲。月經(jīng)未初潮9例。腹痛20例，為陣發(fā)性絞痛，無肛門墜脹感，改變體位有時(shí)可自行緩解，合并惡心、嘔吐10例，合并背痛、腹脹、腹瀉各1例；1例無腹痛，僅表現(xiàn)為腹脹。病程10 h～1個(gè)月，其中24 h內(nèi)6例，24～72 h 10例，72 h以上5例。均首診于兒科，因B超發(fā)現(xiàn)盆腔包塊，考慮附件扭轉(zhuǎn)可能，轉(zhuǎn)診婦科。

就診后均行腹部B超檢查，均提示盆腔腫物，根部有“漩渦征”，考慮腫物扭轉(zhuǎn)可能，其中盆腔腫物扭轉(zhuǎn)5例，左側(cè)附件扭轉(zhuǎn)8例，右側(cè)附件扭轉(zhuǎn)8例；囊性13例，囊實(shí)性8例；直徑3.3～12.6 cm，(7.5±2.8)cm，其中<5 cm 5例，5～10 cm 12例，>10 cm 4例；12例扭轉(zhuǎn)蒂部可見卵巢循環(huán)血流，9例未見。均行腫瘤標(biāo)記物檢查，包括CA125、CA19-9、甲胎蛋白(AFP)，6例升高，其中CA125升高3例(45.3、46.9、52.9 U/ml，正常值0.6～35.0 U/ml)，CA19-9升高3例(29.24、31.39、31.59 U/ml，正常值0.6～27.0 U/ml)，AFP均正常。術(shù)前均行人絨毛膜促性腺激素(hCG)、乳酸脫氫酶(LDH)及血常規(guī)檢測，hCG、LDH均正常，10例白細(xì)胞升高[(10.63～17.41)×109/L，正常值(3.5～9.5)×109/L]，18例中性粒細(xì)胞/淋巴細(xì)胞(neutrophil to lymphocyte ratio，NLR)>3。

病例選擇標(biāo)準(zhǔn)：年齡5～18周歲，根據(jù)癥狀、體征及輔助檢查術(shù)前考慮附件扭轉(zhuǎn)。

排除標(biāo)準(zhǔn)：有腹腔鏡禁忌證。

1.2 手術(shù)方法

入院后1～18 h手術(shù)。均擬行腹腔鏡下扭轉(zhuǎn)附件復(fù)位、保留卵巢手術(shù)。臍或臍上10 mm觀察孔，左右下腹各一5 mm操作孔，CO2氣腹壓設(shè)定10～12 mm Hg。觀察雙側(cè)附件及子宮情況，對扭轉(zhuǎn)附件進(jìn)行復(fù)位。如卵巢表面有菜花狀病灶，或盆腹腔腹膜、臟器表面有結(jié)節(jié)樣病灶，則先行卵巢表面組織物活檢，放入標(biāo)本袋中取出送冰凍病理檢查，如病理提示惡性，則切除患側(cè)附件，如為交界性腫瘤，則與家屬商議是否保留卵巢，如為良性，則剝除附件腫物，保留卵巢及輸卵管。如附件腫物表面光滑，盆腹腔腹膜及臟器表面無結(jié)節(jié)性病灶，則直接剝除腫物，放入標(biāo)本袋中取出觀察，如囊腫內(nèi)壁有乳頭，實(shí)性成分糟脆者送冰凍病理，其余不做冰凍病理檢查，夜間及非工作日時(shí)手術(shù)無法行冰凍病理檢查。剝除腫物后如為卵巢囊腫，3-0可吸收線縫合卵巢止血，成形；如非卵巢囊腫，雙極電凝創(chuàng)面出血點(diǎn)。溫生理鹽水沖洗盆腹腔。2-0可吸收線縫合臍部切口。

術(shù)后3個(gè)月復(fù)查彩超，觀察卵巢囊腫有無復(fù)發(fā)，健側(cè)與患側(cè)卵巢體積(卵巢體積=0.52×長×寬×高)，術(shù)前卵巢血流消失者患側(cè)血流是否恢復(fù)。術(shù)前腫瘤標(biāo)記物升高者復(fù)查腫瘤標(biāo)記物，月經(jīng)已初潮者觀察月經(jīng)恢復(fù)情況。以后每年復(fù)查彩超，觀察有無附件腫物。

2 結(jié)果

21例手術(shù)均腹腔鏡下完成，無中轉(zhuǎn)開腹。術(shù)中見左側(cè)附件扭轉(zhuǎn)10例，右側(cè)附件扭轉(zhuǎn)11例，扭轉(zhuǎn)1～4周，均為輸卵管卵巢扭轉(zhuǎn)，復(fù)位后卵巢顏色正常11例，紫色5例，黑紫色5例。20例附件復(fù)位后行腫物剝除術(shù)，剝除過程中3例腫物破裂，其中1例囊內(nèi)液清亮，2例囊內(nèi)液為脂肪及毛發(fā)；1例10歲，月經(jīng)未初潮，腹痛72 h手術(shù)，術(shù)前B超提示囊性包塊，直徑4.9 cm，術(shù)中右側(cè)卵巢囊腫扭轉(zhuǎn)3周，復(fù)位后卵巢及輸卵管均為黑紫色，嘗試剝除過程中卵巢組織及囊腫均破碎，囊內(nèi)為暗褐色液體及毛發(fā)，無法剝除，考慮壞死嚴(yán)重，行患側(cè)附件切除術(shù)(術(shù)后病理為卵巢成熟性囊性畸胎瘤，伴卵巢壞死)。手術(shù)時(shí)間60～90 min，(73.0±8.4)min；術(shù)中出血量5～310 ml，中位出血量10 ml。術(shù)后均在24 h內(nèi)排氣、進(jìn)食并下床活動，術(shù)后無血栓性并發(fā)癥，無腹膜炎體征及粘連性腸梗阻表現(xiàn)，切口均一期愈合。住院時(shí)間2～7 d，(4.5±1.1)d。術(shù)后病理卵巢囊性成熟性畸胎瘤8例，卵巢漿液性囊腺瘤5例，卵巢黏液性囊腺瘤1例，卵巢黃體囊腫1例，輸卵管系膜囊腫5例，卵巢良性囊腫1例(未見被覆上皮，伴囊壁廣泛出血)。無惡性及交界性腫瘤。

術(shù)后3個(gè)月隨訪，均無不適主訴，12例月經(jīng)已來潮者月經(jīng)均恢復(fù)正常。復(fù)查B超，20例保留患側(cè)卵巢者均可見卵巢血流，無卵巢囊腫復(fù)發(fā)，雙側(cè)卵巢體積分別為(2.744±0.675)和(2.741±0.670)cm3，差異無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義(配對t檢驗(yàn)，t=0.121，P=0.905)。

21例隨訪5～53個(gè)月，中位隨訪時(shí)間12個(gè)月。1例黏液性囊腺瘤術(shù)后15個(gè)月卵巢囊腫復(fù)發(fā)，患者16歲，因腹脹、觸及腹部包塊20天入院，術(shù)前B超提示左側(cè)卵巢囊性腫物，13.5 cm×15.0 cm×9.4 cm，扭轉(zhuǎn)可能，腫瘤標(biāo)記物均正常，術(shù)中見左側(cè)卵巢囊腫順時(shí)針扭轉(zhuǎn)1周，松，復(fù)位后卵巢及輸卵管顏色正常，行卵巢囊腫剝除術(shù)，剝除術(shù)中囊腫破裂，囊液清亮，術(shù)后病理為卵巢黏液性囊腺瘤，術(shù)后15個(gè)月自覺腹脹，B超提示盆腔12.6 cm×12.1 cm×7.4 cm囊性包塊，內(nèi)可見多個(gè)分隔，盆腔MRI提示子宮前方多房性腫物，考慮左側(cè)卵巢黏液性囊腺瘤可能性大，交界性可能，腫瘤標(biāo)記物CA125 77.8 U/ml，CA19-9及AFP正常，外院會診第一次手術(shù)病理為卵巢黏液性囊腺瘤，局灶腺體增生活躍伴輕度細(xì)胞異型性，建議切除患側(cè)卵巢，于我院再次手術(shù)切除患側(cè)附件，對側(cè)附件外觀正常，家屬拒絕切除大網(wǎng)膜及闌尾，冰凍病理及石蠟病理均為卵巢交界性黏液性囊腺瘤。其余20例隨訪過程中均無附件腫物及附件扭轉(zhuǎn)復(fù)發(fā)。

3 討論

附件腫物扭轉(zhuǎn)臨床表現(xiàn)多為急腹癥，常伴陣發(fā)性惡心、嘔吐，B超提示患側(cè)附件漩渦征改變[13](本組B超均提示有漩渦征改變，考慮腫物扭轉(zhuǎn)可能)，實(shí)驗(yàn)室檢查可有血D-二聚體、C反應(yīng)蛋白(CRP)升高，但并不敏感[14,15]。Ercan等[16]報(bào)道術(shù)前血常規(guī)NLR>3對于難診斷的附件腫物扭轉(zhuǎn)可以作為一項(xiàng)敏感的血清學(xué)標(biāo)志物。本組18例(85.7%)術(shù)前血常規(guī)NLR>3。此指標(biāo)對于附件扭轉(zhuǎn)的輔助診斷價(jià)值有待更多高質(zhì)量研究進(jìn)一步明確。因此，對于兒童及青少年腹痛伴陣發(fā)性惡心、嘔吐癥狀，如B超提示有盆腔包塊，要警惕附件扭轉(zhuǎn)，及時(shí)轉(zhuǎn)診至相關(guān)科室。

兒童及青少年附件扭轉(zhuǎn)治療策略：附件扭轉(zhuǎn)一經(jīng)發(fā)現(xiàn)，建議手術(shù)治療。2019年美國婦產(chǎn)科學(xué)會(ACOG)青少年附件扭轉(zhuǎn)共識[4]建議青少年附件扭轉(zhuǎn)使用微創(chuàng)的腹腔鏡手術(shù)，無論術(shù)中扭轉(zhuǎn)的卵巢外觀如何，建議行扭轉(zhuǎn)復(fù)位及保留附件的手術(shù)；除非卵巢已經(jīng)嚴(yán)重壞死破裂，否則不要輕易切除一側(cè)附件；如果術(shù)中附件復(fù)位后不能進(jìn)行卵巢囊腫剝除，可以考慮對大的囊腫進(jìn)行切開引流，術(shù)后6～12周復(fù)查超聲評估囊腫情況。2022年中國醫(yī)師協(xié)會婦產(chǎn)科醫(yī)師分會婦科腫瘤學(xué)組發(fā)表卵巢囊腫診治中國專家共識(2022年版)[5]，建議術(shù)中盡量保留卵巢組織，不建議行卵巢(附件)切除術(shù)。保留卵巢的證據(jù)在于卵巢囊腫蒂扭轉(zhuǎn)復(fù)位并不增加血栓栓塞事件的發(fā)生率[3,8]，也不增加膿毒血癥及系統(tǒng)性炎癥反應(yīng)綜合征(systemic inflammatory response syndrome，SIRS)發(fā)生率[8]。即使術(shù)中發(fā)現(xiàn)卵巢出現(xiàn)缺血及壞死表現(xiàn)，術(shù)后3個(gè)月復(fù)查卵巢組織都能恢復(fù)正常血流供應(yīng)，90%以上卵巢功能得以恢復(fù)[2]。雖然共識均建議保留卵巢組織，但臨床中因各種因素，附件切除者仍占有不少的比例。本組僅1例術(shù)中卵巢壞死切除患側(cè)附件，其余20例均保留患側(cè)附件，無血栓性并發(fā)癥發(fā)生，術(shù)后3個(gè)月復(fù)查卵巢均恢復(fù)血流，1例術(shù)后15個(gè)月復(fù)發(fā)(交界性黏液性囊腺瘤)。既往以術(shù)中卵巢顏色決定卵巢是否壞死及去留。目前研究認(rèn)為，術(shù)中肉眼下卵巢色澤并不能判定卵巢是否壞死[17～19]。本組復(fù)位后16例卵巢顏色較前恢復(fù)，5例復(fù)位后仍為黑紫色，其中4例保留卵巢，術(shù)后3個(gè)月復(fù)查，卵巢血流均已恢復(fù)，卵巢體積與對側(cè)相近，提示術(shù)中黑紫色卵巢輸卵管并非切除附件的指征。中國共識[5]建議，如組織水腫嚴(yán)重，可暫行附件復(fù)位固定術(shù)，待血運(yùn)恢復(fù)、水腫消失后適時(shí)再行囊腫切除術(shù)?；仡櫛窘M1例切除患側(cè)附件者，術(shù)中也可與患者家屬溝通，暫時(shí)行附件復(fù)位固定術(shù)，待術(shù)后6～12周復(fù)查評估卵巢腫物狀態(tài)，有可能附件得以保留，但存在因卵巢壞死二次手術(shù)切除附件的風(fēng)險(xiǎn)。我們在未來的手術(shù)決策中將多加思索，慎重決定。

兒童及青少年附件扭轉(zhuǎn)術(shù)中及術(shù)后病理情況：附件扭轉(zhuǎn)多發(fā)生于單側(cè)，右側(cè)較左側(cè)常見，可能與乙狀結(jié)腸與左側(cè)盆壁的生理性粘連限制左側(cè)附件活動有關(guān)[2]。本組左側(cè)10例，右側(cè)11例，扭轉(zhuǎn)1～4周。兒童卵巢惡性腫瘤扭轉(zhuǎn)發(fā)生率低，文獻(xiàn)報(bào)道卵巢惡性腫瘤中附件扭轉(zhuǎn)的發(fā)生率<2%[20]，在卵巢腫瘤中扭轉(zhuǎn)與惡性腫瘤風(fēng)險(xiǎn)增加無關(guān)，應(yīng)考慮保留卵巢[21]。本組21例均為附件良性腫瘤，卵巢成熟性畸胎瘤最多(38.1%)，無交界性或惡性腫瘤，這與李海萍等[7]的報(bào)道相符。對于術(shù)前腫瘤標(biāo)記物輕度升高、影像學(xué)未明確提示卵巢惡性腫瘤者，術(shù)中可行冰凍病理，如考慮卵巢惡性腫瘤，可選擇中轉(zhuǎn)開腹。本組僅1例術(shù)前B超提示卵巢畸胎瘤扭轉(zhuǎn)可能，CA125 45.3 U/ml，術(shù)中剝除囊腫過程中囊腫破裂，囊內(nèi)容物未見脂肪、毛發(fā)等典型畸胎瘤組織，僅可見少量實(shí)性成分，較糟脆，送冰凍病理，提示為卵巢囊性成熟性畸胎瘤，術(shù)后石蠟病理同冰凍病理。

兒童及青少年附件扭轉(zhuǎn)的治療現(xiàn)狀：本病患者多就診于各基層醫(yī)院兒科急診，一般無兒外科，需轉(zhuǎn)診至上級兒童醫(yī)院的兒外科進(jìn)一步診治，導(dǎo)致發(fā)病至手術(shù)時(shí)間較成人患者明顯延長。此外，手術(shù)多在兒童普通外科或腫瘤科開展。本組手術(shù)均在婦科開展。李海萍等[7]報(bào)道婦科醫(yī)生行兒童及青少年、育齡期、妊娠期及絕經(jīng)后女性附件扭轉(zhuǎn)200例，卵巢保留率65.5%。Mandelbaum等[8]回顧性分析2001～2015年全美89 177例50歲以下卵巢扭轉(zhuǎn)住院手術(shù)，76.9%行卵巢切除術(shù)，23.1%保留卵巢(卵巢復(fù)位、卵巢囊腫剔除、卵巢囊腫穿刺抽吸、卵巢固定手術(shù))；其中兒童及青少年組保留卵巢率最高(40%)，隨年齡增大，保留卵巢率逐漸下降；2015年與2001年相比，卵巢保留率上升(25.1% vs. 18.9%)。與普通外科醫(yī)生及腫瘤科醫(yī)生相比，婦科醫(yī)生對于卵巢儲備功能的保護(hù)意識更強(qiáng)。對于附件包塊扭轉(zhuǎn)，外科醫(yī)生更傾向于切除患側(cè)附件，婦科醫(yī)生則更傾向于保留附件[8,22]。對于卵巢功能的保護(hù)，在婦科進(jìn)行治療結(jié)局可能更好。與兒外科相比，婦科在我國各個(gè)地區(qū)基層醫(yī)院均有配置，在婦科開展手術(shù)可縮短發(fā)病至手術(shù)時(shí)間。如果醫(yī)院可以開展小兒麻醉，腹腔鏡下附件復(fù)位后腫物剝除術(shù)適宜在各基層醫(yī)院婦科開展。

綜上，對于兒童及青少年附件腫物扭轉(zhuǎn)，行腹腔鏡下扭轉(zhuǎn)附件復(fù)位后剝除腫物安全有效，可以保護(hù)卵巢功能，適宜在婦科推廣開展。