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顱內(nèi)單純動(dòng)脈畸形1例并文獻(xiàn)回顧

2024-05-11 23:43:26梁小龍劉潔
臨床神經(jīng)外科雜志 2024年2期

梁小龍 劉潔

【摘要】目的探討顱內(nèi)單純動(dòng)脈畸形(PAMs)臨床特點(diǎn)、影像學(xué)表現(xiàn)以及治療方式。方法回顧性分析德陽市人民醫(yī)院神經(jīng)外科2020年10月收治的1例典型的雙側(cè)大腦前動(dòng)脈(ACA)單純動(dòng)脈畸形的患者,并運(yùn)用隨訪的影像學(xué)資料及臨床表現(xiàn)對(duì)單純動(dòng)脈畸形進(jìn)行報(bào)道,以期為顱內(nèi)單純動(dòng)脈畸形的診斷與治療提供依據(jù)。結(jié)果腦血管造影示,雙側(cè)大腦前動(dòng)脈A2段異常迂曲、擴(kuò)張、線圈樣走形的動(dòng)脈環(huán)且靜脈期未見明確靜脈引流征象,故給予對(duì)癥止痛治療后出院。結(jié)論針對(duì)破裂出血、顱內(nèi)單純動(dòng)脈畸形導(dǎo)致壓迫效應(yīng)(梗阻性腦積水、顱神經(jīng)麻痹)、血流相關(guān)性動(dòng)脈瘤的患者臨床上應(yīng)該積極手術(shù)干預(yù),無上述特點(diǎn)的單純動(dòng)脈畸形選擇定期影像學(xué)和臨床隨訪的保守治療策略。

【關(guān)鍵詞】單純動(dòng)脈畸形;顱內(nèi)血管畸形;罕見;雙側(cè)大腦前動(dòng)脈

【中圖分類號(hào)】R651【文獻(xiàn)標(biāo)志碼】B【文章編號(hào)】16727770(2024)02023605

Intracranial pure arterial malformations:report of one case and literature review LIANG Xiaolong, LIU Jie. Department of Neurosurgery, Deyang Peoples Hospital, Deyang 618000, China

Corresponding author: LIU Jie

Abstract: ObjectiveTo explore the clinical characteristics, imaging findings, and treatment methods of intracranial pure arterial malformations(PAMs). MethodsA retrospective analysis was conducted on a typical patient with bilateral anterior cerebral artery(ACA) of intracranial PAMs admitted to the neurosurgery department of our hospital. Imaging data and clinical manifestations from years of followup were used to report and review the literature, in order to provide a basis for the diagnosis and treatment of intracranial simple arterial malformation. ResultsCerebral angiography showed abnormal tortuous, dilated, and coiled arterial rings in the A2 segment of the bilateral ACA, and no clear signs of venous drainage were observed during the venous phase. Therefore, symptomatic pain relief treatment was given and patients were discharged. ConclusionsFor patients with ruptured bleeding, compression effects caused by intracranial PAMs(obstructive hydrocephalus, cranial nerve paralysis), and blood flow related aneurysms, active surgical intervention should be taken in clinical practice. For simple arterial malformations without these characteristics, regular imaging and clinical followup should be chosen as conservative treatment strategies.

Key words: pure arterial malformation; intracranial vascular malformation; rare; bilateral anterior cerebral arteries

顱內(nèi)單純動(dòng)脈畸形(pure arterial malformation,PAMs)是一種罕見的顱內(nèi)血管異常,其病因、自然史和治療尚未完全闡明,定義為存在擴(kuò)張、重疊和彎曲的動(dòng)脈,在沒有任何靜脈成分的情況下形成一團(tuán)具有線圈狀外觀的動(dòng)脈環(huán)[1]。自2013年首次明確提出PAMs概念至今,目前國(guó)內(nèi)外對(duì)于PAMs的病例報(bào)道屈指可數(shù),導(dǎo)致目前大部分神經(jīng)科醫(yī)師對(duì)PAMs的認(rèn)識(shí)較為局限或誤將其認(rèn)為顱內(nèi)血管畸形,本研究報(bào)道德陽市人民醫(yī)院神經(jīng)外科2020年10月收治的1例典型的雙側(cè)大腦前動(dòng)脈(anterior cerebral artery,ACA)PAMs的患者,旨在應(yīng)用該患者多年隨訪的影像學(xué)資料及臨床表現(xiàn)對(duì)PAMs進(jìn)行報(bào)道,并通過文獻(xiàn)回顧分析顱內(nèi)PAMs的診斷與鑒別診斷、治療方式等。現(xiàn)報(bào)告如下。

1資料與方法

患者女,54歲,既往體檢因“反復(fù)間斷頭痛3年”入院。查體:神志清楚,對(duì)答切題,格拉斯哥昏迷指數(shù)評(píng)分(Glasgow coma score,GCS)15分(E4V5M6),美國(guó)國(guó)立衛(wèi)生研究院卒中量表(National Institute of Health stroke scale,NIHSS)評(píng)分0分,改良Rankin量表(modified Rankin scale,mRS)評(píng)分0分,HuntHess分級(jí)0級(jí),F(xiàn)isher分級(jí)0級(jí),雙側(cè)瞳孔等大等圓,直徑約3.0 mm,對(duì)光反射靈敏,四肢肌力V級(jí),生理反射存在。2020年10月27日頭部計(jì)算機(jī)斷層掃描血管造影(computer tomography angiography,CTA)示,雙側(cè)大腦前A2段異常的迂曲、擴(kuò)張的走形,畸形結(jié)構(gòu)總體整體呈線圈樣形態(tài)且未見明確異常引流靜脈(圖1)。2020年10月27日頭部核磁共振成像(magnetic resonance imaging,MRI)示,前縱裂池內(nèi)多發(fā)迂曲增粗、迂曲血管影(圖2)。T1加權(quán)序列上有混合信號(hào),T2加權(quán)序列上則有流動(dòng)空隙信號(hào),表明存在腔內(nèi)血栓。結(jié)合患者頭痛癥狀以及雙側(cè)大腦前動(dòng)脈擴(kuò)張、扭曲和彎曲的動(dòng)脈血管以及無明確引流靜脈,高度懷疑PAMs可能性大。建議完善全腦血管造影排除是否存在硬腦膜動(dòng)靜脈瘺以及動(dòng)靜脈畸形等顱內(nèi)血管畸形,但患者拒絕進(jìn)一步檢查;給予止痛等治療后頭痛癥狀逐漸消失。

3年后患者再次出現(xiàn)頭痛癥狀,呈鈍痛,持續(xù)不緩解急診就診。2023年2月15日急診頭部計(jì)算機(jī)斷層掃描(computer tomography,CT)示,雙側(cè)大腦前動(dòng)脈走行區(qū)可見多發(fā)高密度病變,無占位效應(yīng)或出血跡象(圖3)。頭部CT與上次CTA比較可見,雙側(cè)大腦前動(dòng)脈血管壁鈣化較前明顯加重故此次患方要求腦血管造影明確診斷。腦血管造影示(圖4),雙側(cè)大腦前動(dòng)脈A2段異常迂曲、擴(kuò)張、線圈樣走形的動(dòng)脈環(huán)且靜脈期未見明確靜脈引流征象,證實(shí)PAMs的診斷。給予對(duì)癥止痛治療后,患者上述癥狀再次緩解,由于患者無顱內(nèi)動(dòng)脈瘤且動(dòng)脈畸形血管壁伴有鈣化無短期內(nèi)破裂出血風(fēng)險(xiǎn),遂告知年度定隨診復(fù)查。

2討論

顱內(nèi)PAMs的確切定義和形態(tài)特征一直是神經(jīng)科醫(yī)師感興趣和爭(zhēng)論不斷的話題[14]。2013年McLaughlin等[5]首次嘗試明確界定和區(qū)分PAMs與其他顱內(nèi)血管病變,并將PAMs定義為“擴(kuò)張、重疊和彎曲的動(dòng)脈,且沒有任何靜脈成分的情況下形成一團(tuán)具有線圈狀外觀的動(dòng)脈環(huán)?!北狙芯炕仡櫫俗?995年至今報(bào)道的PAMs的個(gè)體和系列病例報(bào)告(表1),累計(jì)報(bào)道例數(shù)僅為28例,當(dāng)然不除外部分因?yàn)樯窠?jīng)科臨床醫(yī)師對(duì)此病無法正確診斷,從而增加顱內(nèi)其他血管畸形的假陽性率。

準(zhǔn)確地描述顱內(nèi)PAMs是鞏固對(duì)這一罕見血管畸形認(rèn)識(shí)的重要一步。PAMs通常被誤認(rèn)為是相似但又非常不同的病理特征,如后天性和先天性顱內(nèi)動(dòng)脈冗長(zhǎng)擴(kuò)張血管?。╠olichoectasia)、發(fā)育性血管異常和顱內(nèi)動(dòng)脈夾層(dissection)。他們之間存在因果聯(lián)系又不盡相同,冗長(zhǎng)擴(kuò)張血管病主要發(fā)生在頸內(nèi)動(dòng)脈和椎基底動(dòng)脈,大多數(shù)患者也有其他危險(xiǎn)因素,如高血壓等相關(guān)疾病、傳染病、免疫疾病或全身大血管擴(kuò)張變化。發(fā)育性動(dòng)脈異常通常涉及顱內(nèi)血管的遠(yuǎn)端分支,其主要特征是小的網(wǎng)狀擴(kuò)張動(dòng)脈簇。發(fā)育性動(dòng)脈異常也與胚胎發(fā)育不良有關(guān),其周圍可能存在大腦皮質(zhì)發(fā)育不良。而動(dòng)脈夾層的主要特征是血管壁具有血腫或影像學(xué)檢查存在雙腔征。因此,PAMs通常被置于非特異性血管病理的描述之下,這進(jìn)一步導(dǎo)致了臨床對(duì)于PAMs的準(zhǔn)確定義產(chǎn)生混亂和困惑。另一個(gè)需要考慮的是具有平滑輪廓且呈節(jié)段性動(dòng)脈擴(kuò)張和內(nèi)膜增厚的梭形動(dòng)脈瘤。相比之下,PAMs具有梭形擴(kuò)張以外的特定特征,如嚴(yán)重彎曲和血管重疊,導(dǎo)致出現(xiàn)大量動(dòng)脈環(huán)。影像學(xué)結(jié)果和無癥狀的臨床表現(xiàn)為鑒別這兩種疾病提供了顯著幫助。另一方面,相對(duì)于顱內(nèi)動(dòng)靜脈畸形而言,PAMs的異常動(dòng)脈既不通過血管網(wǎng)或血管巢與靜脈溝通,也不直接與靜脈溝通。這種與靜脈結(jié)構(gòu)缺乏溝通是區(qū)別于動(dòng)靜脈畸形和動(dòng)靜脈瘺的主要特征。因此,針對(duì)目前臨床工作中如何診斷PAMs,本研究進(jìn)行了排它式的診斷流程(圖5)。

隨著非侵入性成像技術(shù)發(fā)展,PAMs的偶然檢測(cè)率逐年增加,因此更好地了解該病變的自然史和治療方式至關(guān)重要。Brinjikji等[1]對(duì)于12例PAMs進(jìn)行了系統(tǒng)報(bào)道,其中平均年齡(26.2±11.6)歲,研究認(rèn)為PAMs好發(fā)于女性且所有患者在長(zhǎng)達(dá)2年的隨訪過程中均無殘疾、中風(fēng)或出血病例;該研究認(rèn)為,保守治療可能是最好的治療方式。Uchino等[12]與Sorenson等[2]的研究也認(rèn)為PAMs惡性進(jìn)展可能相對(duì)較低,治療方式選擇傾向于保守治療。Oushy等[18]在Brinjikji等[1]的基礎(chǔ)上對(duì)PAMs進(jìn)行了長(zhǎng)期的臨床和影像學(xué)隨訪,發(fā)現(xiàn)PAMs最常見于年輕的無癥狀女性,常以頭痛為主要表現(xiàn);60%的病變位于前循環(huán)且最常累及的血管是頸內(nèi)動(dòng)脈床突上段;近1/3的患者存在相關(guān)性囊狀動(dòng)脈瘤,大部分病變伴有鈣化且隨訪期間所有患者均未出現(xiàn)與病變或影像學(xué)進(jìn)展相關(guān)的新癥狀。而本研究的病例報(bào)道與其結(jié)果部分相似,3年后的頭部CT提示進(jìn)展性鈣化征象,但患者未新增其他臨床表現(xiàn)和頭痛加重。故目前多數(shù)學(xué)者認(rèn)為,PAMs與動(dòng)脈瘤和動(dòng)靜脈畸形的高破裂出血不同,其具有良性的自然病史,最好采用定期影像學(xué)和臨床隨訪的保守治療。

由于針對(duì)PAMs的發(fā)病機(jī)制尚不清楚,其中主要的理論包括顱內(nèi)動(dòng)脈循環(huán)發(fā)育過程中的胚胎缺陷或節(jié)段動(dòng)脈損傷,導(dǎo)致受累發(fā)育不良;其次,后天損傷(如病毒感染或基因突變)導(dǎo)致的節(jié)段性動(dòng)脈脆弱或顱內(nèi)大動(dòng)脈因創(chuàng)傷導(dǎo)致夾層后的慢性愈合等導(dǎo)致PAMs的發(fā)生[78]。另一方面,針對(duì)PAMs的治療方式仍然未形成共識(shí)以及指南。因此,現(xiàn)有的文獻(xiàn)報(bào)道中有部分PAMs進(jìn)行性發(fā)展,因此有研究對(duì)無癥狀患者進(jìn)行積極手術(shù)治療。He等[6]報(bào)告了一個(gè)有充分證據(jù)證明PAMs可能需要積極手術(shù)治療的病例,該病例涉及大腦前動(dòng)脈的進(jìn)展性PAM,血管構(gòu)造發(fā)生了顯著變化,動(dòng)脈瘤成分?jǐn)U大,在首次出現(xiàn)后3年內(nèi)導(dǎo)致梗阻性腦積水。Wójtowicz等[7]報(bào)道了1例小腦后下動(dòng)脈PAMs合并2枚相關(guān)性動(dòng)脈瘤破裂出血致SAH的病例且進(jìn)行了血管內(nèi)治療。Silva等[8]對(duì)左側(cè)小腦后動(dòng)脈PAMs伴動(dòng)脈瘤的42歲女性患者進(jìn)行破裂動(dòng)脈瘤的孤立聯(lián)合枕動(dòng)脈小腦后下動(dòng)脈搭橋處理,患者術(shù)后1年后的隨訪結(jié)果令人滿意(mRS評(píng)分1分)。Feliciano等[14]也同樣報(bào)道1例大腦中動(dòng)脈單純血管畸形伴血流相關(guān)性的豆紋動(dòng)脈微小動(dòng)脈瘤破裂患者,行血管內(nèi)治療。這些報(bào)道認(rèn)為,對(duì)于合并相關(guān)性動(dòng)脈瘤的PAMs患者應(yīng)該早期手術(shù)干預(yù)而非保守治療;若此類患者選擇保守治療,應(yīng)盡量規(guī)律、短期的數(shù)字化減影血管造影或CTA隨訪周期,觀察動(dòng)脈瘤的形態(tài)學(xué)變化。針對(duì)無相關(guān)性動(dòng)脈瘤的無癥狀PAMs是否需手術(shù)干預(yù),Lu等[9]采用載畸動(dòng)脈近端閉塞聯(lián)合遠(yuǎn)端顱內(nèi)、外血管搭橋的血流重建方式,首次對(duì)2例PAMs進(jìn)行手術(shù)干預(yù),術(shù)后未發(fā)生出血事件,但樣本量較少,需要進(jìn)一步研究大樣本量和長(zhǎng)隨訪期,從而進(jìn)一步探索PAMs的合適治療策略。除此之外,PAMs可能由于畸形動(dòng)脈的迂曲、擴(kuò)張和動(dòng)脈團(tuán)占位效應(yīng)的存在,出現(xiàn)局部的神經(jīng)功能缺損癥狀。Iwaki等[10]報(bào)道了1例由于PAMs壓迫視神經(jīng)導(dǎo)致進(jìn)展性視野缺損的15歲男性兒童患者,進(jìn)行減壓并夾閉右側(cè)后交通動(dòng)脈的PAMs,隨訪提示患者視力視野明顯好轉(zhuǎn)。盡管PAMs的最佳治療方法仍然存在爭(zhēng)議,結(jié)合多中心的隨訪結(jié)果及手術(shù)方式選擇,本研究認(rèn)為保守治療適合于沒有破裂出血、局部無血流相關(guān)性動(dòng)脈瘤、無任何壓迫效應(yīng)的PAMs患者。此外,PAMs患者應(yīng)該定期接受影像學(xué)檢查,并控制吸煙、高血壓等危險(xiǎn)因素。

綜上所述,顱內(nèi)PAMs認(rèn)識(shí)較為局限,病因和發(fā)病機(jī)制尚未完全闡明,自然史和治療方式目前仍需進(jìn)一步探討。本研究通過臨床診療過程,明確診斷了1例PAMs并結(jié)合相關(guān)文獻(xiàn)回顧總結(jié)了PAMs的影像學(xué)特征;基于目前的顱內(nèi)PAMs的研究報(bào)道,本研究認(rèn)為針對(duì)破裂出血、顱內(nèi)PAMs導(dǎo)致壓迫效應(yīng)(梗阻性腦積水、顱神經(jīng)麻痹)、血流相關(guān)性動(dòng)脈瘤的患者臨床上應(yīng)該積極手術(shù)干預(yù),無上述特點(diǎn)的PAMs選擇定期影像學(xué)和臨床隨訪的保守治療策略。其次,本研究提供排它式的診斷流程希望幫助臨床醫(yī)師對(duì)PAMs的診斷,從而減少誤診、漏診。目前,國(guó)內(nèi)還需要有更多的學(xué)者去進(jìn)行大宗樣本的報(bào)道及長(zhǎng)期的臨床和影像學(xué)隨訪,以便更好地闡明PAMs的病因、發(fā)病機(jī)制、自然史、治療方式等。

利益沖突:所有作者均聲明不存在利益沖突。

[參 考 ?文 ?獻(xiàn)]

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