王立民　李立坤　張金存　胡錦洋　張立國(guó)　張小軍　曹鳳宏

[摘要]附睪腺瘤樣瘤（ATE）是一種較為罕見的附睪良性占位性疾病。其發(fā)病時(shí)多因附睪及其附近無(wú)癥狀腫塊而就診，腫塊可出現(xiàn)在精索、白膜及睪丸等部位。附睪腺瘤樣瘤臨床診斷比較困難，經(jīng)常被誤診為附睪炎性腫塊、附睪囊腫等其他占位病變。本文通過(guò)對(duì)1例附睪腺瘤樣瘤患者的臨床資料進(jìn)行分析，并進(jìn)行文獻(xiàn)復(fù)習(xí)，進(jìn)一步加深對(duì)該疾病的認(rèn)識(shí)。本例患者行附睪腫物切除術(shù)，病理診斷為附睪腺瘤樣瘤。術(shù)后隨訪1年未發(fā)現(xiàn)腫瘤復(fù)發(fā)、轉(zhuǎn)移。附睪腺瘤樣瘤臨床表現(xiàn)缺乏特異性，極易誤診為其他疾病，需借助彩超、病理明確診斷，手術(shù)切除是主要的治療手段，一般無(wú)復(fù)發(fā)轉(zhuǎn)移。

[關(guān)鍵詞]附睪腫瘤;腺瘤樣瘤;診斷;鑒別診斷;治療

[中圖分類號(hào)] R737.21? ? ? ? ? [文獻(xiàn)標(biāo)識(shí)碼] A? ? ? ? ? [文章編號(hào)] 1674-4721（2019）10（c）-0174-03

[Abstract] Adenomatoid tumor of epididymis （ATE） is a rare benign space occupying disease of the epididymis. In addition， the masses can also be found in spermatic cord， tunica albuginea and testis. It is widely believed that the disease is derived from mesothelium. Epididymaladenomatoid tumor is difficult to diagnose clinically， and is often misdiagnosed as epididymal inflammatory mass， epididymal cyst and other space-occupying lesions. This paper analyzed the clinical data of a patient with epididymaladenomatoid tumor and reviewed the literature to further deepen the understanding of this disease. This patient underwent a left epididymal mass resection and the pathological diagnosis was an epididymal adenoma. The patient was followed up for 1 year after surgery and no tumor recurrence and metastasis was found.The clinical manifestations of epididymal adenomatoid tumors lack specificity. It is easily misdiagnosed as other diseases. It needs to be diagnosed with color ultrasound and pathology. Surgical excision is the main treatment， usually without recurrence or metastasis.

[Key words] Adenomatoid tumor of epididymis; Adenomatoid tumor; Diagnosis; Differential diagnosis; Treatment

附睪腺瘤樣瘤（ATE）是一種起源于間皮組織細(xì)胞的附睪良性腫瘤，臨床上比較罕見，臨床表現(xiàn)缺乏特異性，多因發(fā)現(xiàn)陰囊內(nèi)或附睪無(wú)癥狀腫塊而就診，經(jīng)常被誤診為附睪炎性腫塊、附睪囊腫等其他附睪占位性病變，影像學(xué)檢查不典型，主要依靠病理診斷進(jìn)行確診。近期，我院收治1例附睪腺瘤樣瘤患者，分析其臨床特點(diǎn)、影像學(xué)及病理學(xué)特點(diǎn)，并進(jìn)行相關(guān)文獻(xiàn)復(fù)習(xí)，旨在加深對(duì)該病的認(rèn)識(shí)程度，現(xiàn)報(bào)道如下。

1病例資料

患者55歲，中年男性，2018年4月15日主因查體發(fā)現(xiàn)左側(cè)附睪腫物2年余入院?；颊哂?年余前自我查體發(fā)現(xiàn)左側(cè)附睪部位有一硬結(jié)，黃豆粒大小，質(zhì)硬，無(wú)觸痛，活動(dòng)性好，陰囊無(wú)墜脹感，無(wú)尿頻、尿急、尿痛、血尿、血精。2年來(lái)，患者發(fā)現(xiàn)左側(cè)附睪內(nèi)腫物進(jìn)行性增大，鵪鶉蛋大小，無(wú)任何明顯癥狀。既往無(wú)肝炎、結(jié)核、陰囊外傷、家族遺傳病史。體格檢查：雙側(cè)陰囊皮膚、睪丸檢查均未見異常，于左側(cè)附睪尾部觸及一直徑約1.5 cm的圓形腫物，質(zhì)地硬，表面光滑，移動(dòng)性好，無(wú)觸痛，與睪丸分界清楚，透光實(shí)驗(yàn)陰性，右側(cè)附睪未見異常。下腹部、腹股溝區(qū)及會(huì)陰區(qū)查體未見異常。結(jié)核菌素純蛋白衍生物（TB-PPD）試驗(yàn)陰性，紅細(xì)胞沉降率檢驗(yàn)正常。男性系列腫瘤血清標(biāo)記物均陰性，人絨毛膜促性腺激素（β-hCG）、乳酸脫氫酶（LDH）均正常。陰囊彩超：雙側(cè)睪丸形態(tài)輪廓清楚，包膜完整，實(shí)質(zhì)回聲均勻，于左側(cè)附睪尾部可見大小約1.54 cm×1.24 cm中等回聲腫物，邊界清楚。彩色多普勒血流顯像（color Doppler flow imaging，CDFI）提示，腫塊內(nèi)探及少量血流信號(hào)，右側(cè)附睪檢查未見異常改變（圖1）。為明確診斷，于椎管內(nèi)麻醉下行左側(cè)附睪腫物切除術(shù)，術(shù)中大體所見：左側(cè)附睪尾部可見直徑約1.0 cm×1.5 cm×1.0 cm實(shí)性占位，質(zhì)硬，表面光滑，周圍組織無(wú)明顯粘連，睪丸形態(tài)大小正常，完整切取腫物標(biāo)本，剖面灰白色。術(shù)后病理檢查：腫物切面灰白色，實(shí)性。鏡檢：瘤細(xì)胞呈柱狀、立方狀或扁平狀，胞漿富嗜酸性，部分瘤細(xì)胞胞漿中可見大小不一空泡。核呈圓形或卵圓形，核膜清楚，無(wú)核分裂像，部分可見嗜堿性小核仁。腫瘤細(xì)胞呈大小不一的腺管狀、條索狀排列，細(xì)胞外間質(zhì)可見纖維結(jié)締組織，可見散在淋巴細(xì)胞及少量漿細(xì)胞浸潤(rùn)（圖2）。免疫組化結(jié)果：MOC-31（-）、Ber-Ep4（-）、CEA（-）、CD34（脈管+）、CK（+）、EMA（+）、WT-1（+）、Calretinin（+）、CK5/6（+）。診斷為：左側(cè)附睪腺瘤樣瘤。

2討論

陰囊內(nèi)非睪丸來(lái)源腫瘤約占全部陰囊內(nèi)腫瘤的5%。附睪上皮來(lái)源腫瘤是睪丸組織來(lái)源外占位性病變的罕見亞型，以腺瘤樣瘤多見，其次是乳頭狀囊腺瘤及平滑肌瘤。腺瘤樣瘤常見于男性、女性的生殖器官組織，男性多見于附睪、前列腺、精索、白膜、睪丸實(shí)質(zhì)等部位，女性則多見于子宮、輸卵管、卵巢等部位，少部分出現(xiàn)在腎上腺、胰腺、淋巴結(jié)、縱隔和胸膜組織中[1-3]。附睪腺瘤樣瘤成因不詳，有學(xué)者認(rèn)為慢性炎性細(xì)胞作用和纖維化改變?cè)谠撃[瘤的發(fā)生、發(fā)展過(guò)程中發(fā)揮了一定的作用[4]。

附睪腺瘤樣瘤由Goldon等[5]在1945年進(jìn)行首次正式描述，陰囊附睪區(qū)無(wú)任何臨床癥狀、質(zhì)地較硬、無(wú)觸痛的類圓形小腫塊[5]。臨床上多為患者偶然間自我查體發(fā)現(xiàn)，部分患者訴陰囊疼痛不適就診檢查發(fā)現(xiàn)。附睪腺瘤樣瘤多位于單側(cè)附睪尾部，其次為頭部及體部，左側(cè)多于右側(cè)，雙側(cè)少見。15%～20%患者合并鞘膜積液[6]，其發(fā)病年齡范圍較為廣泛，多發(fā)生于20～60歲，病變組織發(fā)展緩慢，透光性試驗(yàn)陰性，極少侵及周圍組織[7-9]。由于本病臨床癥狀較輕且不典型，術(shù)前確診較困難，極易誤診為附睪炎性腫塊、附睪囊腫、結(jié)核病變等。本例患者55歲，病變位于左側(cè)附睪尾部，大小約1.5 cm，符合該病發(fā)病特點(diǎn)。

超聲檢查是臨床上陰囊內(nèi)病變首選檢查方法之一，有較高的敏感性和特異性，可以區(qū)分睪丸占位及睪丸外占位。附睪腺瘤樣瘤超聲檢查提示患側(cè)附睪內(nèi)局部實(shí)性占位，形態(tài)規(guī)則，邊界清晰，與周圍組織相比呈低回聲、強(qiáng)回聲或等回聲，CDFI血流信號(hào)多不豐富[10]。超聲顯像結(jié)合經(jīng)皮細(xì)針針吸細(xì)胞學(xué)檢查有助于明確占位的良、惡性，并且對(duì)手術(shù)方案的制定、正常組織保留范圍具有重要意義，但對(duì)于惡性腫瘤，存在穿刺通道種植、轉(zhuǎn)移風(fēng)險(xiǎn)[11]。新興超聲造影技術(shù)、彈性成像技術(shù)對(duì)腺瘤樣瘤的臨床診斷也有一定的幫助。張惠等[12]對(duì)該病臨床超聲造影進(jìn)行研究發(fā)現(xiàn)，腺瘤樣瘤的超聲造影結(jié)果具有一定特征性表現(xiàn)，腫物在超聲造影時(shí)表現(xiàn)出高信號(hào)強(qiáng)于周圍正常組織，腫瘤邊界較清晰，腫瘤內(nèi)超聲造影劑消退較緩慢。彈性剪切波成像檢查腺瘤樣瘤的硬度與周圍的正常組織相比明顯增高，也可根據(jù)腫瘤組織的硬度大小對(duì)占位的性質(zhì)進(jìn)行初步判斷[9]。相關(guān)研究發(fā)現(xiàn)，占位性腫塊的硬度與其進(jìn)展程度以及是否發(fā)生浸潤(rùn)等情況具有一定相關(guān)性。對(duì)于腺瘤樣瘤來(lái)說(shuō)，CT和MRI檢查很大程度上缺乏特異性。但是，CT及MRI可比較清楚顯示出腫瘤的范圍、密度大小、信號(hào)高低以及與周圍組織結(jié)構(gòu)比鄰關(guān)系，有助于術(shù)前評(píng)估。由于MRI對(duì)睪丸組織來(lái)源的占位性病變具有良好的分辨力，在常規(guī)超聲檢查提示增生腫物邊界不清或考慮腫物來(lái)源于白膜等周圍其他組織時(shí)，應(yīng)常規(guī)行MRI檢查明確診斷[13]。本例患者超聲學(xué)檢查提示附睪中等回聲腫物，CDFI：腫塊內(nèi)探及少量血流信號(hào)，符合本病超聲特點(diǎn)，但很遺憾術(shù)前未進(jìn)行穿刺活檢及超聲造影，以后應(yīng)重視完善術(shù)前檢查方案。

附睪腺瘤樣瘤最終的臨床診斷依靠病理學(xué)檢查，其大體病理外觀呈圓形或橢圓形，實(shí)性結(jié)節(jié)狀，質(zhì)硬或韌，包膜不明顯，直徑大多<5 cm（多數(shù)2 cm左右），但少數(shù)也可生長(zhǎng)至10 cm以上。腫物切面灰白至棕黃色，偶爾含有小的囊腔、纖維樣梁狀結(jié)構(gòu)。光鏡下觀察：腫瘤細(xì)胞形態(tài)呈立方形、扁平狀或印戒狀不等，胞漿豐富，嗜酸性或雙嗜性，部分細(xì)胞漿中見空泡，形成管腔樣、小管或細(xì)胞索結(jié)構(gòu)，細(xì)胞核呈圓形、橢圓形或空泡形，常見小核仁，核分裂像極少見。纖維性間質(zhì)可見含量豐富的平滑肌及彈性纖維成分。關(guān)于附睪腺瘤樣瘤的組織來(lái)源至今未能明確。根據(jù)胚胎的發(fā)生和演變，結(jié)合組織結(jié)構(gòu)及細(xì)胞的特點(diǎn)，多數(shù)學(xué)者認(rèn)為，來(lái)自內(nèi)皮源性，中腎源性，Müller管和間皮源性等，電鏡表現(xiàn)和免疫組化表型支持瘤細(xì)胞間質(zhì)細(xì)胞來(lái)源，WT-1、Calretinin、CK、AE1/AE3、EMA陽(yáng)性，而CD34、荊豆凝集素Ⅰ、第Ⅷ因子陰性可與附睪其他病變?nèi)缃Y(jié)核、其他類型腫瘤相鑒別[14-16]。本例病理免疫組化Calretinin、WT-1、CK5/6陽(yáng)性，符合腺瘤樣瘤來(lái)源于間皮細(xì)胞組織。

附睪腺瘤樣瘤的鑒別診斷主要有：附睪炎性腫塊、附睪平滑肌瘤、附睪囊腫、血管瘤、腺癌等[17-18]。附睪炎臨床特點(diǎn)為起病急、癥狀重，常伴陰囊不適，可伴有觸痛，超聲檢查提示附睪及周圍組織彌漫性增大，邊界不清，CDFI可見非常豐富的血流信號(hào)，在進(jìn)行有效的治療過(guò)程后血流信號(hào)逐漸減少，呈動(dòng)態(tài)變化。附睪平滑肌瘤一般大體病理外觀與附睪腺瘤樣瘤相似，可見漩渦狀橫切面，腫瘤內(nèi)部可伴有少量積液。附睪平滑肌瘤彩超聲像表現(xiàn)為漩渦樣，部分呈囊實(shí)性或?qū)嵭圆痪芈?，占位?nèi)見曲張的靜脈穿行。附睪囊腫具有囊腫無(wú)回聲、邊界清晰的典型影像學(xué)表現(xiàn)，CDFI顯示腫塊內(nèi)部及邊緣無(wú)血流信號(hào)，超聲檢查診斷準(zhǔn)確率高[19]。血管瘤超聲檢查主要聲像表現(xiàn)為網(wǎng)格狀分布、大小不一的無(wú)回聲區(qū)，且部分區(qū)域表現(xiàn)為透聲較差的無(wú)回聲區(qū)或呈現(xiàn)出可見移動(dòng)的小點(diǎn)狀回聲區(qū)，部分無(wú)聲區(qū)CDFI可見非常豐富血流信號(hào)。其腔內(nèi)可見血液組織成分，病理診斷CD34陽(yáng)性可相鑒別。由于附睪腺瘤樣瘤包膜不明顯，常與周圍組織分界不清，易誤診為腺癌，其與腺癌的主要鑒別點(diǎn)有：腺瘤樣瘤生長(zhǎng)相對(duì)緩慢，很少局部浸潤(rùn)破壞周圍生精小管等正常組織，瘤體范圍較小，瘤細(xì)胞無(wú)異常核分裂像。

目前附睪腺瘤樣瘤行單純病變切除術(shù)即可治愈，手術(shù)過(guò)程中盡量保留附睪、睪丸等組織[20]。若手術(shù)前、手術(shù)中無(wú)法判斷占位性質(zhì)，完整切除腫瘤后應(yīng)該立即行快速冰凍切片病理檢查明確診斷。術(shù)前檢查提示病變累及睪丸實(shí)質(zhì)，手術(shù)切口多選擇患側(cè)腹股溝區(qū)部位，術(shù)中行快速病理檢查，如為惡性腫瘤應(yīng)行根治性睪丸、附睪切除術(shù)，若為本病，則保留部分睪丸、附睪組織[21]。術(shù)前積極進(jìn)行影像學(xué)檢查、腫瘤標(biāo)記物檢查、腫瘤針刺活檢等方法有助于附睪腺瘤樣瘤診斷，幾乎可以避免患側(cè)睪丸切除，這對(duì)一些性活躍期的青壯年術(shù)后保留睪丸生理功能、性功能以及改善術(shù)后心理狀態(tài)等非常重要。

附睪腺瘤樣瘤確診需借助病理結(jié)果，影像學(xué)檢查為重要輔助診斷手段，臨床上需仔細(xì)與其他附睪占位疾病相關(guān)鑒別。該病為良性病變，行手術(shù)切除腫物便可達(dá)到治愈，一般預(yù)后好，無(wú)復(fù)發(fā)、遠(yuǎn)處轉(zhuǎn)移報(bào)道。本例患者目前隨訪1年未見復(fù)發(fā)及轉(zhuǎn)移。

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（收稿日期：2019-05-22? 本文編輯：焦曌元）