張 強(qiáng)，次旦旺久，孫洪贊，郭啟勇

（中國(guó)醫(yī)科大學(xué)附屬盛京醫(yī)院放射科，遼寧 沈陽(yáng) 110004）

CT與核素骨顯像診斷SAPHO綜合征的對(duì)比分析

張 強(qiáng)，次旦旺久，孫洪贊，郭啟勇

（中國(guó)醫(yī)科大學(xué)附屬盛京醫(yī)院放射科，遼寧 沈陽(yáng) 110004）

目的：探討滑膜炎、痤瘡、膿皰病、骨肥厚、骨炎綜合征（即SAPHO綜合征）的CT與核素骨顯像影像表現(xiàn)。方法：回顧性對(duì)比分析29例SAPHO綜合征患者的CT、核素骨顯像影像特征。結(jié)果：CT檢查前上胸壁受累24例，表現(xiàn)為骨及肋軟骨硬化、肥厚，關(guān)節(jié)破壞、強(qiáng)直；骶髂關(guān)節(jié)受累10例，表現(xiàn)為骶髂關(guān)節(jié)周圍骨質(zhì)增生硬化，關(guān)節(jié)間隙變窄，骨質(zhì)破壞；12例患者脊柱CT檢查8例受累，示終板侵蝕、硬化，椎間隙變窄，部分椎體楔形變。99mTc-MDP骨顯像表現(xiàn)為受累骨關(guān)節(jié)處異常放射性濃聚，其中前胸壁受累最常見(jiàn)，約占93.1%（27/29），在胸肋鎖骨區(qū)表現(xiàn)為“牛頭”狀放射性核素濃聚，是特征性骨顯像表現(xiàn)，骶髂關(guān)節(jié)受累11例，脊柱受累8例，下頜骨受累1例，長(zhǎng)骨受累1例。結(jié)論：胸前壁多骨受累是SAPHO綜合征主要影像特點(diǎn)，CT掃描準(zhǔn)確顯示骨質(zhì)硬化、肥厚、破壞及關(guān)節(jié)強(qiáng)直。99mTc-MDP骨顯像有助于疾病的早期診斷及發(fā)現(xiàn)隱匿性病灶，當(dāng)前胸壁受累出現(xiàn)典型影像表現(xiàn)時(shí)，應(yīng)考慮SAPHO綜合征。

獲得性骨肥大綜合征；體層攝影術(shù)，螺旋計(jì)算機(jī)；體層攝影術(shù)，發(fā)射型計(jì)算機(jī)，單光子

滑膜炎、痤瘡、膿皰病、骨肥厚、骨炎綜合征，即SAPHO （Synovitis，acne，pustulosis，hyperostosis，osteitis）綜合征，是一組以骨關(guān)節(jié)病變和皮膚損害為特點(diǎn)的慢性無(wú)菌性炎癥性疾病，由Chamot等[1]于1987年首次命名，曾命名為胸鎖肥厚性骨炎、掌跖膿皰病性關(guān)節(jié)骨炎、胸肋鎖骨骨質(zhì)增生癥、痤瘡相關(guān)性關(guān)節(jié)病、慢性復(fù)發(fā)性多灶骨髓炎等。該綜合征發(fā)病相對(duì)少見(jiàn)，病因機(jī)制尚不十分清楚，可能與遺傳、感染以及免疫等多種因素相關(guān)[2-3]。筆者回顧性分析我院確診的29例SAPHO患者的影像學(xué)資料，結(jié)合文獻(xiàn)報(bào)告如下。

1 資料與方法

1.1 一般資料

回顧性分析 2008—2015年在我院診斷為SAPHO綜合征的29例患者的臨床及影像資料，男9例，女20例，年齡17～65歲，平均45.8歲。病程1周～20年，中位病程8年，始發(fā)年齡6～65歲，中位年齡43歲；臨床表現(xiàn)以骨關(guān)節(jié)改變及皮膚病變?yōu)橹鳎怨顷P(guān)節(jié)病變?yōu)槭装l(fā)癥狀20例，其中前上胸壁痛17例，肩背痛2例，下腰痛1例；以皮膚病變?yōu)槭装l(fā)癥狀8例，其中掌跖膿皰病5例，嚴(yán)重痤瘡2例，銀屑病1例；骨關(guān)節(jié)受累與皮膚病變同時(shí)出現(xiàn)1例。6例患者病程中無(wú)明顯皮膚受累。

1.2 診斷標(biāo)準(zhǔn)

采用2012年Nguyen等[4]提出的SAPHO綜合征診斷標(biāo)準(zhǔn)：①骨關(guān)節(jié)表現(xiàn)+聚合性痤瘡和爆發(fā)性痤瘡或化膿性汗腺炎；②骨關(guān)節(jié)表現(xiàn)+掌跖膿皰??；③骨肥厚（上胸壁、肢端骨、脊柱）伴或不伴皮膚損害；④慢性多灶性復(fù)發(fā)性骨髓炎（CMRO）包含中軸或外周骨，伴或不伴皮膚損害；滿足4個(gè)條件之一即可確診。

1.3 圖像分析

由2名有經(jīng)驗(yàn)的影像醫(yī)生對(duì)圖像進(jìn)行分析，CT掃描：采用Philips iCT 256層MSCT掃描機(jī)，管電壓120 kV，管電流204 mAs，螺距0.9，層厚3 mm，間隔 3 mm，矩陣 512×512，F(xiàn)OV 500 mm×500 mm；SPECT全身骨靜態(tài)顯像：儀器為GE Infinia SPECT掃描儀，顯像劑為99mTc-MDP（亞甲基二磷酸鹽），放射化學(xué)純度>95%，99mTc購(gòu)自原子高科股份有限公司，MDP藥盒購(gòu)于江蘇原子能研究所。靜脈注射99mTc-MDP 740 MBq后囑患者飲水1 000 mL，3～4 h后行前后位全身靜態(tài)顯像，掃描速度為20 cm/min，矩陣256×1 024。

2 結(jié)果

2.1 臨床表現(xiàn)

骨關(guān)節(jié)表現(xiàn)：前上胸壁痛26例，腰背部疼痛8例，肩痛5例，外周關(guān)節(jié)痛2例。皮膚表現(xiàn)：掌跖膿皰病18例，嚴(yán)重痤瘡4例，銀屑病1例，部分患者就診時(shí)皮膚病變緩解，無(wú)皮膚病變6例，單純骨關(guān)節(jié)受累。皮膚表現(xiàn)與骨關(guān)節(jié)表現(xiàn)的關(guān)系：29例中20例骨關(guān)節(jié)表現(xiàn)在皮膚表現(xiàn)之前出現(xiàn)；8例骨關(guān)節(jié)表現(xiàn)在皮膚表現(xiàn)之后出現(xiàn)；1例皮膚表現(xiàn)和骨關(guān)節(jié)表現(xiàn)幾乎同時(shí)出現(xiàn)。皮膚表現(xiàn)與骨關(guān)節(jié)表現(xiàn)出現(xiàn)時(shí)間最長(zhǎng)間隔1例相距15年。

2.2 影像學(xué)所見(jiàn)

2.2.1 病變受累部位

骨關(guān)節(jié)病變部位常為前上胸壁多骨及多關(guān)節(jié)受累，主要位于胸骨、鎖骨胸骨端、第一前肋及肋軟骨、胸鎖關(guān)節(jié)、胸肋關(guān)節(jié)及胸骨柄體聯(lián)合，CT掃描及99mTc-MDP全身骨顯像病變受累部位及出現(xiàn)率見(jiàn)表1。CT掃描發(fā)現(xiàn)前胸壁病灶24例，骨掃描發(fā)現(xiàn)前胸壁病灶27例，骨掃描呈陽(yáng)性而CT呈陰性3例。

表1 SAPHO綜合征CT、骨顯像受累部位及出現(xiàn)率

2.2.2 影像表現(xiàn)

前上胸壁：99mTc-MDP骨顯像示29例患者均有一個(gè)至多個(gè)部位的骨放射性異常濃聚區(qū)，27例表現(xiàn)為前胸壁受累，典型病變呈“牛頭”征[5]，病變的雙側(cè)胸鎖關(guān)節(jié)和（或）第一肋胸連接相當(dāng)于牛角，胸骨柄相當(dāng)于牛顱骨的上半部（圖4）。29例患者均接受前上胸壁CT檢查，CT表現(xiàn)為骨肥厚23例 （95.8%）、硬化20例（83.3%）、關(guān)節(jié)間隙變窄13例（54.2%）、骨質(zhì)破壞9例（27.5%）、軟組織腫脹5例（20.8%）、關(guān)節(jié)骨性融合4例（13.8%），骨肥厚肋軟骨明顯骨化、肥厚，胸鎖關(guān)節(jié)破壞、間隙變窄甚至消失，胸肋關(guān)節(jié)融合，柄胸聯(lián)合破壞、間隙變窄甚至消失（圖1），其中以骨肥厚、硬化多見(jiàn)。MSCT掃描及其后處理圖像可清晰顯示病變受累范圍和程度，24例表現(xiàn)為胸骨柄、鎖骨近端和第一肋軟骨受累，其中雙側(cè)不對(duì)稱受累17例，雙側(cè)對(duì)稱性受累5例，單側(cè)受累2例，15例柄胸聯(lián)合受累，3例第二肋骨受累。

脊柱：骨掃描示29例患者中8例出現(xiàn)椎體放射性濃聚，其中胸椎病變4例、腰椎3例、頸椎1例。12例接受CT檢查，6例發(fā)現(xiàn)病變，病變累及多個(gè)連續(xù)或不連續(xù)的椎體，CT掃描示終板侵蝕、硬化，椎間隙變窄，部分椎體楔形變，肋椎關(guān)節(jié)和關(guān)節(jié)突關(guān)節(jié)間隙變窄（圖2）。

骶髂關(guān)節(jié)：骨掃描示29例患者中11例出現(xiàn)骶髂關(guān)節(jié)放射性濃聚，對(duì)稱性7例，非對(duì)稱性4例，1例累及左側(cè)髂骨。29例均進(jìn)行骶髂關(guān)節(jié)CT掃描，其中14例骶髂關(guān)節(jié)受累，骶髂關(guān)節(jié)髂骨面下部骨質(zhì)增生硬化，關(guān)節(jié)面不規(guī)則，關(guān)節(jié)間隙變窄，部分表現(xiàn)為骨質(zhì)破壞（圖3）。

其他部位：左側(cè)股骨近端受累1例，CT示左股骨上段增粗，骨皮質(zhì)明顯增厚，髓腔密度增高呈磨玻璃狀、變窄，皮髓質(zhì)界限欠清；下頜骨受累1例。

3 討論

1987年Chamot等提出SAPHO綜合征，是一種主要累及皮膚、骨和關(guān)節(jié)的慢性疾病，皮膚損害主要表現(xiàn)為掌跖膿皰病及嚴(yán)重的痤瘡（暴發(fā)性痤瘡、聚合性痤瘡、化膿性汗腺炎），骨關(guān)節(jié)受累臨床常表現(xiàn)為前上胸壁局部疼痛，間歇發(fā)作，鄰近皮膚可有或無(wú)輕度腫脹。皮膚損害可與骨關(guān)節(jié)病變伴發(fā)，也可早于或晚于骨關(guān)節(jié)病變出現(xiàn)[7]。SAPHO綜合征好發(fā)于成人，始發(fā)年齡多在30～50歲，呈慢性病程，間斷發(fā)作，可遷延多年，但大多數(shù)預(yù)后良好。病理檢查多表現(xiàn)為骨和皮膚非特異性炎癥，以中性粒細(xì)胞浸潤(rùn)為主，隨著疾病進(jìn)展，可出現(xiàn)骨髓纖維化，缺乏特異性改變，因此骨組織學(xué)結(jié)果無(wú)法確診該綜合征，活檢的目的主要在于排除其他疾病。

SAPHO綜合征的影像學(xué)表現(xiàn)主要包括溶骨性骨炎、骨質(zhì)增生、骨硬化，多為慢性骨膜反應(yīng)和皮質(zhì)增厚，最終導(dǎo)致骨肥厚[2，6]。骨關(guān)節(jié)病變常為多骨和多關(guān)節(jié)同時(shí)受累，成人病例最常累及前上胸壁，其次是脊柱、骨盆、長(zhǎng)骨，兒童病例最易累及下肢長(zhǎng)骨干骺端，其次是前上胸壁、脊柱。

圖1 女，38歲，前胸壁間斷腫痛2年，雙掌跖膿皰瘡1年，反復(fù)發(fā)作。圖1a，1b：胸鎖關(guān)節(jié)MPR軸位、冠狀位示雙側(cè)鎖骨近端明顯肥厚、硬化，關(guān)節(jié)間隙不規(guī)則狹窄，關(guān)節(jié)韌帶骨化并骨性融合；圖1c：矢狀位示胸骨柄骨皮質(zhì)增生肥厚，胸骨柄體聯(lián)合融合；圖1d：容積重建圖像示雙側(cè)胸-肋-鎖關(guān)節(jié)間隙變窄，胸鎖韌帶骨化。 圖2 頸椎CT矢狀位MPR示C6、C7椎體硬化、變扁，終板侵蝕。Figure 1. Thirty-eight female with the anterior chest pain for two years discontinuously and palmoplantar pustulosis for one year,break out repeatedly.Figure 1a,1b:Axial and coronal MPR images,bilateral proximal clavicle obvious hyperostosis and sclerosis,joint space irregularly narrowing,joint ligamentous ossification and ankylosis.Figure 1c:Sagittal MPR image,bone cortex of manubrium hyperplasia and hyperostosis,manubriosternal joint ankylosis.Figure 1d: VR image,bilateral sternocostoclavicular joint space narrowing,sternoclavicular ligament ossification. Figure 2. A sagittal reformatted CT image,the C6and C7cervical vertebral bodies with sclerosis,flattening and irregularity of the superior vertebral end plate.

圖3 骶髂關(guān)節(jié)軸位、冠狀位MPR示左側(cè)骶髂關(guān)節(jié)髂骨面骨質(zhì)硬化、侵蝕。 圖499mTc-MDP全身骨顯像示胸鎖關(guān)節(jié)及胸骨柄體連接見(jiàn)放射性濃聚，呈典型的“牛頭”征，C6、C7椎體及左側(cè)骶髂關(guān)節(jié)亦見(jiàn)異常放射性濃聚。Figure 3.Axial and sagittal MPR images of the sacroiliac joints,marginal erosions(white arrow),sclerosis at the iliac side of the left joint(black arrow). Figure 4.Scintigraphy findings,intensive uptake of the radiopharmaceutical technetium-99m at the sternoclavicular and manubriosternal joints,which represented“bull’s head”sign,the C6,C7cervical vertebral bodies and the left sacroiliac joint with the abnormal radioactivity concentration.

骨顯像表現(xiàn)為受累骨關(guān)節(jié)處異常示蹤劑濃集，可累及一個(gè)或多個(gè)部位，可同時(shí)或先后發(fā)生，最常發(fā)生于前上胸壁，典型的骨顯像在胸肋鎖骨區(qū)表現(xiàn)為“牛頭”狀或“牛角”狀放射性核素濃聚，是特征性骨顯像表現(xiàn)，有助于疾病的早期診斷[8-9]。骨顯像對(duì)探測(cè)骨病變非常敏感，有助于顯示骨內(nèi)的異常代謝活動(dòng)，在顯示全身多部位病變中具有顯著的優(yōu)勢(shì)，可發(fā)現(xiàn)放射學(xué)檢查陰性和無(wú)臨床癥狀病變的存在。

SAPHO綜合征患者骨關(guān)節(jié)病變最常累及前上胸壁，前上胸壁是本病的特征性病變部位，病變累及胸骨、鎖骨胸骨端、第一前肋及肋軟骨以及胸鎖關(guān)節(jié)、胸肋關(guān)節(jié)、胸骨柄體聯(lián)合，表現(xiàn)為骨質(zhì)增生硬化肥厚，肋軟骨明顯骨化肥厚，關(guān)節(jié)面破壞，關(guān)節(jié)間隙變窄甚至消失，后期致骨性融合[10-12]。Earwaker等[6]將胸鎖關(guān)節(jié)部位病變分為3期：病變初期為早期肌腱端病變表現(xiàn)，肋鎖韌帶附著點(diǎn)處骨密度增加，骨質(zhì)侵蝕及新骨形成，鄰近軟組織可見(jiàn)腫脹；第2期，病變進(jìn)一步累及胸鎖關(guān)節(jié)、鎖骨內(nèi)側(cè)端及第一肋、第二肋肋軟骨硬化、肥大，肋鎖關(guān)節(jié)間隙內(nèi)見(jiàn)骨化組織，但此期鎖骨上緣輪廓尚無(wú)明顯改變；第3期，鎖骨內(nèi)側(cè)端、胸骨及上部肋骨骨質(zhì)硬化、肥大加重，其上緣輪廓改變，嚴(yán)重者鄰近關(guān)節(jié)可見(jiàn)關(guān)節(jié)炎及骨性強(qiáng)直。脊柱受累僅次于前上胸壁，胸椎最多，其次是腰椎、頸椎。椎體受累一般為多發(fā)連續(xù)或非連續(xù)性，有特征性表現(xiàn)：椎角炎、非特異性椎間盤炎、破壞性骨損害、椎體損害區(qū)域的骨硬化、椎旁骨化5個(gè)方面[12-13]。文獻(xiàn)報(bào)道[6，14]13%～52%的病例累及骶髂關(guān)節(jié)，通常為單側(cè)受累，CT掃描可見(jiàn)骶髂關(guān)節(jié)關(guān)節(jié)面骨質(zhì)增生硬化，以髂骨側(cè)明顯，嚴(yán)重者可累及骶骨，當(dāng)骶髂關(guān)節(jié)CT掃描顯示輕-中度骶髂關(guān)節(jié)炎并髂骨廣泛的硬化時(shí)，高度提示為SAPHO綜合征所致骶髂關(guān)節(jié)炎。CT掃描及其后處理技術(shù)，如多平面重建（Multi-planar reformation，MPR）、曲面重建（Curve planar reformation，CPR）、容積再現(xiàn)（Volume rendering，VR）等技術(shù)，可清晰顯示病變特征及受累范圍。

MRI檢查可見(jiàn)軟組織腫脹、關(guān)節(jié)內(nèi)積液和滑膜反應(yīng)，有助于定位病灶及早期發(fā)現(xiàn)周圍軟組織病變。受累椎體呈長(zhǎng)T1長(zhǎng)T2骨髓水腫樣異常信號(hào)，骨硬化區(qū)呈長(zhǎng)T1短T2信號(hào)，椎間盤T2WI信號(hào)減低，椎旁軟組織輕度腫脹[15]。有報(bào)道用PET/CT描述局部的炎癥損害，可以鑒別SAPHO綜合征受累骨損害區(qū)域是否活動(dòng)，并且用標(biāo)準(zhǔn)的吸收值 （The standard uptake value，SUV）鑒別炎癥和腫瘤疾病的進(jìn)程，從而除外腫瘤的可能[16-17]。

目前SAPHO綜合征影像學(xué)檢查方法主要有X線、CT、MRI、骨顯像及PET/CT，由于胸骨、肋軟骨、鎖骨X線平片對(duì)微小骨破壞、滑膜炎和軟組織病變顯示不佳，又有縱隔、胸椎等結(jié)構(gòu)重疊，應(yīng)用較少。CT掃描可以清晰顯示骨質(zhì)硬化、肥厚、骨皮質(zhì)侵蝕、關(guān)節(jié)腔變窄、骨性融合等影像表現(xiàn)，但軟組織分辨力差，所示病變多處于較晚期。MRI對(duì)骨質(zhì)增生和骨膜反應(yīng)顯示不佳，但對(duì)滑膜炎、骨水腫表現(xiàn)敏感，且無(wú)輻射。CT及MRI對(duì)本病特異性差，難以與成骨性轉(zhuǎn)移瘤或硬化性骨髓瘤區(qū)分開(kāi)。骨掃描的敏感度高，“牛頭征”是SAPHO綜合征在骨顯影中的特征性表現(xiàn)，可以發(fā)現(xiàn)無(wú)臨床癥狀的病變，有助于本病的早期診斷。PET/CT應(yīng)用較少，可以鑒別SAPHO綜合征受累骨損害區(qū)域是否活動(dòng)，對(duì)該病與腫瘤的鑒別診斷有重要作用。

本病的鑒別診斷主要包括感染、原發(fā)性良性（骨樣骨瘤）及惡性骨腫瘤（骨肉瘤或尤文肉瘤）、淋巴瘤、轉(zhuǎn)移瘤、嗜酸性肉芽腫、纖維異常增殖癥和Paget’ s病[12]。骨感染性疾病骨質(zhì)破壞區(qū)常有死骨，常有骨內(nèi)和軟組織膿腫形成鎖骨感染性疾病，罕有雙側(cè)分布，無(wú)明顯上部肋軟骨骨化、肥厚[18]。銀屑病關(guān)節(jié)炎累及脊柱伴有掌跖膿皰瘡時(shí)與本病鑒別困難，但骨炎伴骨肥厚影像學(xué)表現(xiàn)在銀屑病關(guān)節(jié)炎中并不常見(jiàn)。強(qiáng)直性脊柱炎、反應(yīng)性關(guān)節(jié)炎、類風(fēng)濕性關(guān)節(jié)炎等均可出現(xiàn)前上胸壁關(guān)節(jié)侵蝕破壞、關(guān)節(jié)間隙變窄，骨硬化，但病變相對(duì)較輕，其他部位病變相對(duì)較重[2]。正常肋軟骨鈣化邊緣光滑，胸肋關(guān)節(jié)間隙一般存在，鄰近胸骨、鎖骨無(wú)異常。當(dāng)僅累及一個(gè)部位而缺乏皮膚表現(xiàn)時(shí)診斷本病很困難，需要進(jìn)行病理學(xué)檢查，但病理學(xué)檢查無(wú)法確診本病，主要作用是排除其它疾病。

總之，SAPHO綜合征并非罕見(jiàn)，由于臨床表現(xiàn)多變，醫(yī)生對(duì)本病認(rèn)識(shí)不足，易造成漏診或誤診。當(dāng)患者出現(xiàn)典型皮膚及骨關(guān)節(jié)病變時(shí)，應(yīng)想到SAPHO綜合征可能，但需注意皮膚病變與骨關(guān)節(jié)受累并非同時(shí)出現(xiàn)，及時(shí)行99mTc-MDP全身骨掃描檢查，早診斷、早治療，避免不必要的活檢及創(chuàng)傷性治療。

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Comparison analysis of CT and bone scintigraphy in diagnosis of SAPHO syndrome

ZHANG Qiang,CIDAN Wang-jiu,SUN Hong-zan,GUO Qi-yong
(Department of Radiology,Shengjing Hospital of China Medical University,Shenyang 110004,China)

Objective:To explore the CT and bone scintigraphy features of patients with synovitis,acne,pustulosis,hyperostosis and osteitis(SAPHO)syndrome.Methods:CT and99mTc-MDP features of 29 cases with SAPHO syndrome were retrospectively analyzed.Results:Twenty-four patients had anterior chest wall involved on CT,which showed bone sclerosis,hyperostosis,costal cartilage sclerotic hyperostosis,joint destruction and ankylosis;ten patients also had sacroiliac joint involvement,which showed sclerosis and hyperostosis on the iliac side of the sacroiliac joint,destruction of the articular surface and narrowing of joint space;eight patients had spinal involvement,which showed end plate erosion,sclerosis,paravertebral ossification,narrowed disc space,wedged body.Bone scintigraphy showed an increased uptake in ostearticular involvement.The anterior chest wall involvement was the commonest;it was presented in 27 patients(93.1%).Symmetric uptake in the sternoclavicular region with a typical“bull-horn”appearance was shown in bone scintigraphy by characteristic of the SAPHO syndrome. The uptake was also localized in:sacroiliac joints in 11,spine in 8,mandible,thighbone-one in each patient.Conclusion:Multi-bones of anterior chest wall involved was the common imaging characteristics,CT can accurately demonstrate bone sclerosis,hyperostosis,destruction and joint ankylosis.Bone scintigraphy can be very useful for an early diagnosis and localize the insidious lesion.SAPHO syndrome should be considered as they had the anterior chest wall involved and typical radiological features.

Acquired hyperostosis syndrome;Tomography,spiral computed;Tomography,emission-computed,single-photon

R681；R814.42；R817.4

A

1008-1062（2016）08-0589-05

2015-10-28；

2016-02-18

張強(qiáng)（1975-），男，遼寧興城人，在讀碩士研究生。E-mail：CMU_zhangqiang@163.com

郭啟勇，中國(guó)醫(yī)科大學(xué)附屬盛京醫(yī)院放射科，110004。E-mail：guoqy@sj-hospital.org