楊 超 孫 偉 畢良寬 于德新

(安徽醫(yī)科大學(xué)第二附屬醫(yī)院泌尿外科，合肥 230601)

輸尿管動脈瘺是1908年由Moschcowitz[1]首次描述的一種罕見卻可能致命的疾病，該病通常表現(xiàn)為血管、動脈瘤或人工血管與泌尿集合系統(tǒng)相通后而引起血尿。從解剖學(xué)上講，輸尿管動脈瘺多發(fā)生在輸尿管越過髂總動脈處。輸尿管動脈瘺發(fā)生的危險因素包括:盆腔惡性腫瘤、放射治療、化療、血管病理性改變，如動脈瘤形成、既往血管或盆腔手術(shù)、懷孕、感染以及留置輸尿管支架。2019年我院收治1例醫(yī)源性髂內(nèi)動脈輸尿管瘺，現(xiàn)報道如下。

1 臨床資料

女，46歲，因左側(cè)輸尿管支架置入術(shù)后半天，反復(fù)大量血尿7 h入院。患者2個月前因子宮肌瘤于外院行腹腔鏡下子宮肌瘤切除術(shù)，術(shù)中損傷左側(cè)輸尿管壁，同期留置左側(cè)輸尿管支架。半天前當(dāng)?shù)蒯t(yī)院拔除左側(cè)輸尿管支架并行輸尿管鏡檢查，術(shù)中見左側(cè)輸尿管下段狹窄，遂在斑馬導(dǎo)絲引導(dǎo)下重新留置左側(cè)輸尿管支架。入院后留置三腔導(dǎo)尿管并持續(xù)膀胱沖洗，沖洗液間斷呈鮮紅色，并反復(fù)血凝塊堵塞導(dǎo)尿管。查體：神清，精神差，貧血貌，體溫 38.7 ℃，左側(cè)腎區(qū)叩擊痛陽性，左側(cè)下腹部壓痛陽性，反跳痛弱陽性。CTA檢查見腹主動脈、左側(cè)髂內(nèi)動脈走行區(qū)及膀胱內(nèi)可見雙J管影；膀胱內(nèi)積氣積血，并見造影劑進(jìn)入；左腎周及左側(cè)輸尿管周圍散在多發(fā)滲出。

急診在局麻下行經(jīng)導(dǎo)管左側(cè)髂內(nèi)動脈栓塞術(shù)+膀胱鏡左輸尿管支架拔除術(shù)。患者平臥位，穿刺雙側(cè)股動脈，腹主動脈造影提示輸尿管支架位于腹主動脈內(nèi)，血管損傷部位為左側(cè)臀下動脈(圖1)。經(jīng)左動脈鞘預(yù)留球囊導(dǎo)管于左側(cè)髂總動脈處，經(jīng)右側(cè)動脈鞘置入導(dǎo)管超選左髂總動脈，經(jīng)尿道置入膀胱鏡，X線直視下緩慢拔除輸尿管支架后立即充盈球囊導(dǎo)管，阻斷左髂總動脈血流，并經(jīng)右側(cè)導(dǎo)管栓塞左側(cè)臀下動脈主干，腹主動脈造影未見明顯造影劑外溢(圖2)，手術(shù)時間1 h。因患者左側(cè)輸尿管下段損傷，次日出現(xiàn)左側(cè)下腹痛伴陰道流液，考慮左側(cè)輸尿管陰道瘺，局麻后行左腎穿刺引流術(shù)，術(shù)后抗炎治療3 d出院。3個月后行腹腔鏡下左側(cè)輸尿管膀胱再植治愈，隨訪7個月未見復(fù)發(fā)。

2 討論

2.1 輸尿管動脈瘺的發(fā)病機(jī)理

輸尿管動脈瘺的常見危險因素可分為兩大類：一類是由于退行性血管疾病或既往的動脈手術(shù)所致(血管病因?qū)W)；一類多為曾接受盆腔根治性手術(shù)、盆腔放療、化療、既往尿流改道、留置輸尿管支架或尿漏(非血管病因?qū)W)。無論何種類型，大多數(shù)是由于動脈搏動對放置支架管的輸尿管產(chǎn)生機(jī)械力，進(jìn)而導(dǎo)致動脈和輸尿管壁壞死，最終形成輸尿管動脈瘺。Subiela等[2]回顧分析94例輸尿管動脈瘺，其中23例(24.5%)為血管病變，86例(91.5%)存在留置輸尿管支架的危險因素，54例(57.4%)曾接受放射治療，60例(63.8%)有盆腔惡性腫瘤手術(shù)史。因輸尿管鏡下置入雙J管內(nèi)引流術(shù)治療輸尿管損傷療效可靠、微創(chuàng)，患者易于接受[3]，但也增加了輸尿管動脈瘺的發(fā)生幾率。

本例為醫(yī)源性髂內(nèi)動脈輸尿管瘺，形成的原因為：子宮肌瘤切除過程中游離盆腔臟器使輸尿管移位，同時誤損傷左側(cè)輸尿管壁，術(shù)中留置輸尿管支架，加重動脈搏動對輸尿管壁的影響，使輸尿管壁缺血。拔除輸尿管支架并進(jìn)行輸尿管鏡檢查，因輸尿管下段管腔狹窄明顯，視野模糊狀態(tài)下擬重新留置輸尿管支架，斑馬導(dǎo)絲經(jīng)輸尿管壁薄弱處穿孔并經(jīng)其左后方的髂內(nèi)動脈進(jìn)入腹主動脈，進(jìn)而導(dǎo)致血流經(jīng)雙J管流入膀胱。

圖1 CTA、DSA提示輸尿管支架位于腹主動脈內(nèi)，DSA提示血管損傷部位為左側(cè)臀下動脈 圖2 血管造影直視下左髂總動脈內(nèi)預(yù)留球囊導(dǎo)管，拔除雙J管瞬間球囊導(dǎo)管封堵左側(cè)髂總動脈，并行左髂內(nèi)動脈栓塞

2.2 輸尿管動脈瘺的臨床表現(xiàn)及診斷

髂動脈和輸尿管之間形成瘺是一種罕見的現(xiàn)象，但卻可以導(dǎo)致大出血甚至死亡，死亡率高達(dá)38%[4]。與輸尿管動脈瘺相關(guān)的癥狀是非特異性的、暫時性的，可以從鏡下血尿或間歇性肉眼血尿到危及生命的嚴(yán)重出血，其中最常見的癥狀是嚴(yán)重的鮮紅色血尿，或因血塊堵塞導(dǎo)致尿潴留、發(fā)熱和腰腹部疼痛。因此，對于合并上述危險因素的血尿患者，高度懷疑是及時診斷和治療的必要條件。如果輸尿管動脈瘺導(dǎo)致血流動力學(xué)不穩(wěn)定，或術(shù)前未明確診斷的患者，死亡率可以達(dá)到58%，臨床結(jié)果與診斷延遲的時間呈反比[5]。

文獻(xiàn)報道幾種診斷方法，如膀胱鏡檢查、靜脈尿路造影、順行和逆行輸尿管造影或超聲檢查，但目前最常用和最準(zhǔn)確的是血管造影和CT掃描[6]。然而，在沒有動脈瘤的病例中，CT的診斷率只有42%～50%，因為通常很難通過橫斷面成像檢測到動脈和輸尿管之間的直接瘺道[7]。目前，血管造影是診斷輸尿管動脈瘺的最佳方法，但檢出率也仍然只有72.4%，當(dāng)輸尿管內(nèi)存在永久性支架或血栓并堵塞滲漏時，可能不會發(fā)生造影劑進(jìn)入輸尿管[4]。該患者入院后即刻完善泌尿系CT平掃：腹主動脈內(nèi)見異常密度影，進(jìn)一步行腹盆腔CTA見腹主動脈、左側(cè)髂內(nèi)動脈走行區(qū)及膀胱內(nèi)可見雙J管影；膀胱內(nèi)造影劑進(jìn)入。結(jié)合患者病史，診斷為左側(cè)輸尿管髂內(nèi)動脈瘺，輸尿管支架經(jīng)瘺口進(jìn)入腹主動脈。

2.3 輸尿管動脈瘺的處理及預(yù)后

輸尿管動脈瘺一旦確診，需要及時的治療。常用的治療手段包括：縫合瘺管，放置動脈補(bǔ)片或結(jié)扎進(jìn)行血管旁路手術(shù)；血管內(nèi)支架置入術(shù)或栓塞術(shù)；血管內(nèi)支架置入聯(lián)合輸尿管鏡治療；經(jīng)皮腎造瘺聯(lián)合輸尿管栓塞術(shù)[8]。McCullough等[9]總結(jié)69例輸尿管動脈瘺，其中40例(58%)采用開放式修復(fù)，24(35%)經(jīng)血管介入，聯(lián)合治療3例(4%)。

雖然開放式手術(shù)是治療輸尿管動脈瘺的金標(biāo)準(zhǔn)，但因為病人大多有盆腔臟器手術(shù)史或血液動力學(xué)不穩(wěn)定的出血史，導(dǎo)致開放手術(shù)修復(fù)往往難以實現(xiàn)。隨著微創(chuàng)修復(fù)技術(shù)在介入放射學(xué)領(lǐng)域的引入，經(jīng)血管介入治療輸尿管動脈瘺的比例逐漸增大。目前，越來越多的中心將血管內(nèi)介入的方法作為輸尿管動脈瘺的初始治療手段，因為它作為一種微創(chuàng)手段比開腹手術(shù)更有優(yōu)勢，可以降低腸道、鄰近血管和結(jié)構(gòu)受損的風(fēng)險，從而縮短住院時間。然而，在血管介入治療患者的隨訪中，可能存在以下幾種并發(fā)癥：假體感染、支架血栓形成、新造瘺口形成和再出血[10]。為預(yù)防感染，建議避免在直接暴露于尿腸分流的瘺管中使用支架。然而，從長期隨訪來看，假體也是一種有效的治療手段[7]。本例系輸尿管支架經(jīng)左側(cè)輸尿管下段、輸尿管動脈瘺口、髂內(nèi)動脈至腹主動脈內(nèi)，動脈血經(jīng)輸尿管支架持續(xù)流入膀胱內(nèi)，膀胱內(nèi)壓升高后出血暫停，手術(shù)需拔除輸尿管支架并同時修補(bǔ)輸尿管動脈瘺。因此，我們先行雙側(cè)股動脈穿刺，左髂總動脈內(nèi)預(yù)留球囊導(dǎo)管，在拔除左側(cè)輸尿管支架的瞬間，使用球囊導(dǎo)管封堵左側(cè)髂總動脈，并經(jīng)右側(cè)動脈穿刺通道行左髂內(nèi)動脈栓塞術(shù)，從而防止經(jīng)髂內(nèi)動脈漏血的嚴(yán)重性。

綜上，不明原因的血尿患者如有長期輸尿管內(nèi)支架植入史，或有可能導(dǎo)致輸尿管損傷或血管病變的手術(shù)或放療史，應(yīng)考慮合并輸尿管動脈瘺，血管造影可以鑒別滲漏并確定診斷。在確認(rèn)瘺管時建議迅速經(jīng)血管內(nèi)入路行手術(shù)治療。因治療多具有挑戰(zhàn)性，需要泌尿科醫(yī)師、血管外科醫(yī)師和介入科醫(yī)師的團(tuán)隊合作。然而，在輸尿管動脈瘺的管理中，必須強(qiáng)調(diào)血管內(nèi)栓塞對血管介入治療的重要性，在綜合評估破損動脈重要性后，若需直接栓塞，要完全排除通向瘺管的動脈血流。本例治療過程中，超選左側(cè)臀下動脈后使用彈簧圈栓塞主干，微導(dǎo)管繼續(xù)超選破裂靶動脈并用微彈簧圈栓塞。因輸尿管動脈瘺的罕見性，經(jīng)血管內(nèi)修復(fù)術(shù)后并發(fā)癥的種類和發(fā)生頻率仍不清楚。因此，接受這種手術(shù)的病人應(yīng)該接受密切的隨訪，謹(jǐn)防出現(xiàn)后期并發(fā)癥。