陳麗，呂江濤，郝麗娟，孫文潔

宮內(nèi)外復(fù)合妊娠（heterotopic pregnancy，HP）是指宮腔內(nèi)妊娠和異位妊娠同時(shí)存在的一種病理妊娠，約占輔助生殖技術(shù)中臨床妊娠的0.5%～1.9%[1]。據(jù)報(bào)道，其類型包括宮內(nèi)-輸卵管、宮內(nèi)-宮頸、宮內(nèi)-卵巢、宮內(nèi)-腹腔和宮內(nèi)-剖宮產(chǎn)瘢痕同時(shí)妊娠等[2]。其中，宮內(nèi)合并宮角妊娠（cornual heterotopic pregnancy，CHP）又是宮內(nèi)-輸卵管妊娠中最少見的類型。其危害極大，宮角妊娠一旦破裂，對宮內(nèi)妊娠及母體均可能造成嚴(yán)重影響。現(xiàn)將重慶市婦幼保健院（我院）婦科內(nèi)分泌科收治的1例經(jīng)體外受精-胚胎移植（IVF-ET）術(shù)后發(fā)生CHP的患者，經(jīng)腹腔鏡手術(shù)后發(fā)生宮角妊娠物殘留并最終成功獲得宮內(nèi)妊娠活產(chǎn)的相關(guān)診治過程報(bào)告如下。

1 病例資料

患者 女，37歲，孕2產(chǎn)0，因ET術(shù)后27 d，B超提示宮角異?；芈? d，于2018年5月2日收治入院。曾先后2次因異位妊娠行腹腔鏡下輸卵管開窗取胚術(shù)。2018年4月4日因輸卵管因素在我院行IVF-ET，移植鮮胚2枚。ET后13 d查人絨毛膜促性腺激素（hCG）470 IU/L。ET后27 d超聲提示：宮腔內(nèi)2個(gè)孕囊，一孕囊內(nèi)可見胚芽0.2 cm及胎心，另一孕囊位于宮腔底部。ET后34 d查hCG 73 785 IU/L；復(fù)查超聲提示：宮內(nèi)早孕，可見胚芽1.0 cm及胎心，另見子宮右側(cè)角部向外凸的不均質(zhì)稍高回聲，約2.8 cm×2.5 cm，其內(nèi)可見胚芽0.68 cm及胎心，距宮內(nèi)孕囊最小距離約0.17 cm（見圖1A，見封三）。ET后37 d再次復(fù)查超聲提示：右側(cè)宮角部不均質(zhì)回聲區(qū)3.1 cm×2.6 cm×2.6 cm，周邊達(dá)宮體漿膜層，與宮內(nèi)孕囊緊鄰，其內(nèi)見胚芽及胎心搏動(dòng)（見圖1B，見封三）。與患者充分溝通后，行腹腔鏡探查術(shù)。術(shù)中見右側(cè)宮角處略凸，未見紫藍(lán)色改變及破口，切開右側(cè)宮角，肌層較厚，可見絨毛組織及孕囊，鉗夾吸取組織。操作時(shí)見到宮腔內(nèi)孕囊，遂停止操作，縫合子宮角部切口（見圖1C、圖1D，見封三），術(shù)中出血約50 mL。術(shù)后第1天查hCG68 818 IU/L。術(shù)后第4天復(fù)查超聲，提示子宮底部右側(cè)肌層內(nèi)見范圍約2.2 cm×1.9 cm不均質(zhì)稍高回聲，邊界尚清，距底部漿膜層最薄處約0.24 cm，周邊見點(diǎn)條狀血流信號（見圖1E，見封三）?？紤]異位妊娠物殘留，與患者充分溝通后，決定密切隨訪。孕13周時(shí)行胎兒頸項(xiàng)透明層（nuchal translucency，NT）超聲檢查提示子宮右側(cè)宮角處見大小約4.0 cm×3.8 cm不均質(zhì)回聲區(qū)，邊界較清，內(nèi)部及周邊見較豐富血流信號（見圖1F，見封三）。孕25周時(shí)行系統(tǒng)超聲，提示右側(cè)宮角見范圍4.5 cm×3.5 cm不均質(zhì)回聲區(qū)，邊界清楚，其內(nèi)未探及血流信號?；颊咴?3+3周因重度子癇前期、胎兒窘迫行剖宮產(chǎn)術(shù)。術(shù)中發(fā)現(xiàn)右側(cè)宮角處漿膜面瘢痕明顯，但連續(xù)性尚好，捫及該處肌層厚度與對側(cè)宮角處無明顯差別。術(shù)后成功娩出一活女嬰，體質(zhì)量1 550 g，Apgar評分10-10-10分，轉(zhuǎn)新生兒病房住院2周后于2018年11月22日出院，出院診斷：早產(chǎn)兒、低體質(zhì)量兒。繼續(xù)隨訪至其產(chǎn)后42 d復(fù)診，新生兒及產(chǎn)婦均體健。

2 討論

HP指宮內(nèi)妊娠合并異位妊娠，是一種罕見的特殊異位妊娠。既往文獻(xiàn)報(bào)道，在自然妊娠中，HP的發(fā)生率約為1/30 000～1/3 900[3]。其中，異位妊娠可存在于輸卵管、宮頸、剖宮產(chǎn)瘢痕、子宮肌壁等部位。隨著輔助生殖技術(shù)廣泛開展，ET術(shù)后HP已不罕見，約占ET術(shù)后臨床妊娠總數(shù)的0.5%～1.9%[1]。根據(jù)我院數(shù)據(jù)，CHP約占HP的10%[1]。目前關(guān)于CHP的文獻(xiàn)均為小樣本病例系列研究，故CHP的治療暫無指南可循。

宮角妊娠不同于間質(zhì)部妊娠，仍屬于宮內(nèi)妊娠范疇，向外發(fā)展可能自發(fā)破裂，向內(nèi)發(fā)展可能獲足月活胎，故有時(shí)也被當(dāng)作“異位”妊娠處理。宮角妊娠和間質(zhì)部妊娠有時(shí)并不易區(qū)別，因此在疑診宮角妊娠時(shí)，需密切隨訪宮角處孕囊變化。臨床上通常將圓韌帶作為區(qū)分兩者的界線，孕囊位于其內(nèi)側(cè)者診斷為宮角妊娠，位于外側(cè)者診斷為間質(zhì)部妊娠，但這需在術(shù)中進(jìn)行診斷，故經(jīng)陰道超聲成為術(shù)前診斷的首要選擇[4]。由于三維超聲能更準(zhǔn)確地顯示宮腔全貌、宮底形態(tài)以及肌層回聲改變，直觀顯示孕囊與宮角部子宮內(nèi)膜和肌壁的關(guān)系，故在區(qū)分輸卵管間質(zhì)部妊娠與宮角妊娠方面具有更高的診斷價(jià)值。我國數(shù)據(jù)顯示，超聲下宮角妊娠最初表現(xiàn)為一側(cè)宮角偏大或明顯凸出，不同切面時(shí)孕囊位置有所差異，但孕囊周邊可有完整的肌層，與間質(zhì)部妊娠的區(qū)別在于宮角妊娠孕囊周圍見完整的肌層，且與子宮腔相通及子宮內(nèi)膜相連[5]。故孕囊周圍是否有略厚而完整的肌層包繞，是鑒別宮角妊娠與間質(zhì)部妊娠的主要征象。本例患者三維超聲可明確診斷為CHP。CHP的治療包括期待治療、減胎術(shù)及手術(shù)治療。期待治療適合宮角妊娠無活性者，依靠患者癥狀、有無胎心及包塊大小變化趨勢等綜合判斷。盡管期待治療可以免除手術(shù)帶給子宮的創(chuàng)傷，理論上減少子宮破裂的風(fēng)險(xiǎn)，但在此過程中宮角妊娠絨毛仍可侵襲肌層使其菲薄[6]，亦有發(fā)生宮角妊娠破裂者[7]。本例患者在隨訪過程中發(fā)現(xiàn)右側(cè)宮角處孕囊增大，且外凸更明顯，已不適宜期待治療，為預(yù)防子宮破裂而采取積極治療措施。減胎術(shù)是在超聲引導(dǎo)下經(jīng)穹窿或腹部，將穿刺針刺入孕囊內(nèi)或胎心處注射氯化鉀（KCl），或單純抽吸胚芽[8]。減胎術(shù)只能破壞孕囊內(nèi)胚芽的活性，仍存在宮角處絨毛細(xì)胞存活不能被減滅的問題，故有因?qū)m角處絨毛繼續(xù)生長導(dǎo)致子宮破裂的報(bào)道[9]。雖有學(xué)者報(bào)道了在減胎同時(shí)注射甲氨蝶呤（MTX）并成功足月分娩的病例，但鑒于其對宮內(nèi)妊娠的潛在毒性，很多學(xué)者不贊成注射MTX。

宮角妊娠手術(shù)后宮內(nèi)妊娠發(fā)育導(dǎo)致子宮破裂可能是妊娠晚期最嚴(yán)重并發(fā)癥之一。Kim等[10]及Xu等[11]發(fā)表的病例系列報(bào)道納入了27例經(jīng)腹腔鏡手術(shù)的CHP患者，其在后續(xù)妊娠過程中無一例發(fā)生子宮破裂。而且，既往研究還提示手術(shù)后宮內(nèi)妊娠流產(chǎn)率可能低于減胎術(shù)[12]。故腹腔鏡手術(shù)治療已是目前CHP治療的主流方式[4]。當(dāng)CHP的宮角妊娠破裂導(dǎo)致出血性休克時(shí)，開腹手術(shù)可迅速修補(bǔ)子宮、縫合止血，是挽救孕婦生命的首選；未休克時(shí)，可優(yōu)先考慮腹腔鏡手術(shù)。手術(shù)中應(yīng)盡量減少出血、保留正常子宮肌層和減少對宮內(nèi)妊娠的干擾。對于妊娠包塊明顯外凸（至少1/2）、蒂部明顯的患者[13]，可在包塊底部套扎后切開肌層，逐漸收緊套扎線，其內(nèi)妊娠物可被擠出。本例患者妊娠包塊外凸不明顯，只能采用宮角切開取胚術(shù)（cornuostomy），又因兩個(gè)孕囊極接近，手術(shù)無意中殘留部分絨毛組織。此并發(fā)癥雖未見文獻(xiàn)報(bào)道，但考慮到減胎術(shù)治療CHP也有類似并發(fā)癥可能，故與患者溝通后，選擇密切隨訪。產(chǎn)檢過程中，超聲檢查發(fā)現(xiàn)殘留妊娠物不斷增大，但在孕25周后包塊血流信號消失，殘留物活性基本消失。本病例結(jié)合宮角妊娠的特性，清除妊娠物時(shí)可使用超聲監(jiān)測，既可減少對宮內(nèi)妊娠的干擾，也可降低妊娠物殘留的風(fēng)險(xiǎn)。

總之，CHP患者選擇治療方案前應(yīng)充分知曉各種方案的利弊。無論何種治療，孕期均需嚴(yán)密隨訪，謹(jǐn)防發(fā)生嚴(yán)重并發(fā)癥。此外，分娩方式以擇期剖宮產(chǎn)為宜。